Dr. Miguel Angel Reina* Dr. Jaime Wikinski** Dr. José Antonio de Andrés*** *Doctor en Medicina, especialista en Anestesiología y Reanimación. Departamento de Anestesiología. Hospital Universitario Montepríncipe, Madrid, España. **Doctor en Medicina. Anestesiólogo Universitario. Consultor técnico en problemas de responsabilidad médica. Artículo de investigación BÁSICA Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea. Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos Mutual de Médicos Anestesiólogos AAARBA ***Doctor en Medicina, especialista en Anestesiología y Reanimación. Departamento de Anestesiología. Hospital General Universitario, Valencia, España. Este trabajo ha sido presentado, en parte, en el XXVI Annual European Society of Regional Anaesthesia Congress, Valencia, España, septiembre 12 al 15 de 2007. Palabras Clave Tumores espinales Anestesia subaracnoidea Anestesia epidural Complicaciones Inglés Resumen Los tumores epidermoideos espinales son tumores muy poco frecuentes, que pueden tener un origen congénito o iatrogénico. Los tumores de origen iatrogénico pueden formarse a partir de la implantación de fragmentos de piel dentro del espacio epidural o subaracnoideo, que posteriormente crecen. El arrastre de células epidérmicas se puede producir por un “efecto de biopsia” durante las punciones lumbares, por una inadecuada adaptación del mandril dentro de la aguja. El tiempo de latencia hasta la aparición de los primeros síntomas neurológicos puede estar entre los 2 y 10 años. Se localizan, principalmente, en la columna lumbar. Los signos y los síntomas varían según la situación, el sitio y la dimensión del tumor. Las manifestaciones clínicas tienen relación con su efecto compresivo y aparecen cuando este tumor adquiere un tamaño de 1,5 a 3 cm. y comienza a ejercer presión sobre las raíces nerviosas de la cola de caballo. El diagnóstico presuntivo se establece por el antecedente de alguna punción lumbar practicada en años anteriores, en un paciente que presenta la clínica antes mencionada, sumado al informe radiológico del hallazgo de una imagen con diferente densidad dentro del canal medular, de localización extramedular y próxima a la zona de la punción lumbar. El pronóstico es bueno por su benignidad anatomopatológica y el tratamiento es quirúrgico. A rare complication of epidural and subarachnoid anesthesia Iatrogenic spinal epidermoid tumors Summary Spinal epidermoid tumors are very rare and their origin may be either congenital or iatrogenic. Iatrogenic tumors may originate from the implant of skin fragments within the epidural or subarachnoid space and later grow. The dragging of epidermic cells may occur from a “biopsy effect” during lumbar punctures due to an inadequate placement of the mandrel inside the needle. The time of latency until the appearance of the first neurological symptoms may be between 2 to 10 years. They are mainly RAA 319 Artículo de investigación BÁSICA Key Words Spinal tumors Subarachnoid anesthesia Epidural anesthesia Complications Portugués Palavras - chave Tumores espinhais Anestesia subaracnóidea Anestesia epidural Complicações located in the lumbar spine. Signs and symptoms vary according to the situation, site and size of the tumor. Clinical manifestations are related to their compression effect and appear when the tumor reaches a size of 1.5 to 3 cm and begins to exert pressure on the nerve roots of the horsetail. Presumptive diagnosis is based on the history of a lumbar puncture of some years back in a patient with the above-mentioned background of compressive symptoms added to the radiological report of an image with a different density within the medullar canal, located extra-medularly and near the area of the lumbar puncture. Treatment is surgical and it has a good prognosis due to it being anatomo-pathologically benign. Uma rara complicação da anestesia epidural e subaracnóidea Tumores epidermóides espinhais iatrogênicos Resumo Os tumores epidermóides espinhais são raros. Podem ser congênitos ou iatrogênicos. Os iatrogênicos originam-se da implantação de fragmentos de pele dentro do espaço epidural ou subaracnóideo que posteriormente cresce. O arrasto de células epidérmicas pode ocorrer por “efeito de biópsia” durante punções lombares com agulhas com mandril inadaptados. O tempo de latência até o aparecimento dos primeiros sintomas neurológicos varia entre 2 e 10 anos. Os tumores se localizam, principalmente, na coluna lombar. Os sinais e sintomas variam conforme a situação, o sítio e a dimensão do tumor. As manifestações clínicas associam-se a seu efeito compressivo e aparecem quando o tamanho do tumor atinge 1,5 a 3 cm e começa a comprimir as raízes nervosas da cauda eqüina. O diagnóstico presuntivo é estabelecido pelo antecedente de alguma punção lombar praticada em anos anteriores, em um paciente que apresenta o quadro clínico antes mencionado, além de um relatório radiológico do achado de uma imagem com diferente densidade dentro do canal medular, de localização extramedular e próxima da região da punção lombar. Por sua benignidade anatomopatológica, o prognóstico é bom, e o tratamento é cirúrgico. Los tumores epidermoideos espinales, o también denominados colesteatomas, son tumores muy poco frecuentes, que pueden tener un origen congénito o iatrogénico. Los tumores que tienen un origen congénito 320 Volumen 66 · Nº 4 · Julio · Septiembre 2008 se forman durante el tercer y el quinto mes de la gestación. Los de origen iatrogénico pueden formarse a partir de la implantación de fragmentos de piel dentro del espacio epidural o subarac- Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea. Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos noideo que posteriormente crece. El arrastre de células epidérmicas se puede producir por un “efecto de biopsia” durante las punciones lumbares, las cuales pueden tener fines diagnósticos, anestésicos o terapéuticos. La inadecuada adaptación del mandril dentro de la aguja, que tiene por objeto obturar su lumen, permite la existencia de una zona en la punta de la aguja que puede retener fragmentos de tejidos al atravesarlos. La posterior inyección de una solución a través de esa aguja facilita la introducción de esas células epiteliales entre las meninges. Esta implantación de células epidérmicas dentro de las meninges también se puede producir después de cirugías de la columna, en particular después del cierre del mielomeningocele, o por el arrastre de un proyectil después de una herida por armas de fuego. Manno y cols.1 en 1962 revisaron una muestra de 90 tumores epidermoides espinales y encontraron que del total había un 41% de casos con origen iatrogénico. Entre 1939 y 2006, aparecieron 70 publicaciones relacionadas con casos de tumores epidermoideos espinales iatrogénicos1-70. Historia Von Remak71 (1854) fue el primero en comunicar las consecuencias del tejido epitelial introducido entre las meninges y la posibilidad de formar tumores, que denominó epidermoideos. Esta información cobró peso a partir de las investigaciones de Böstroem72 en 1897, aunque fueron Forestier y cols.73, en 1931, los primeros en establecer la relación de la inclusión de tejido epidérmico como mecanismo de origen de estos tumores después del desarrollo de una intervención de estas características. En ese caso, el paciente tenía ocho años, y previamente había recibido una anestesia subaracnoidea. Michelsen74, en 1932, publicó el desarrollo de un tumor epidermoideo, tres años y medio después de la realización de una anestesia subaracnoidea. Etiopatogenia Los tumores epidermoideos espinales adquiridos o iatrogénicos resultan de la implantación de tejido epidérmico dentro del canal espinal, después de punciones lumbares realizadas con agujas sin mandril, o con un mandril inadecuadamente adaptado (Figuras 1, 2, 3 y 4). La aguja produce una biopsia durante la punción de la piel. El fragmento se aloja en el lumen de la punta de la aguja y es introducido entre las meninges cuando lo expulsa la administración del anestésico local o la solución suministrada. Figura 1. Figura 2. Figura 3. Figura 4. Figura 1 a 4. Inadecuado ajuste del mandril de la aguja de Tuohy. Con permiso. Referencia 105. RAA 321 Artículo de investigación BÁSICA En los dos primeros grupos, el epitelio presentaba gran actividad y maduración, con abundantes células descamadas y queratina. En el tercer grupo, se sumó un proceso inflamatorio que no modificó el desarrollo de los quistes. ¿Qué riesgo trae aparejado arrastrar piel hacia las meninges? El tejido epitelial es el único tejido que tiene capacidad de nutrirse sin necesidad de vasos. Los nutrientes, el agua y los solutos, llegan a la célula epitelial por imbibición. La célula epitelial extrae sus requerimientos de las propias meninges. La membrana basal del fragmento epidérmico se adhiere a las membranas meníngeas, mientras el límite apical próximo a la queratina comienza a invaginarse, de forma tal que se forma un quiste donde la superficie externa es la membrana basal y el núcleo de la esfera lo ocupa la queratina. El crecimiento epitelial hace aumentar el estrato córneo, descamando células y queratina hacia el interior del quiste. Estos tumores se han reproducido de forma experimental. Van Gilder y Schwatz75 usaron 18 ratas jóvenes e introdujeron fragmentos de piel de 4 mm dentro del espacio epidural o dentro del espacio subaracnoideo. En este estudio, los animales fueron sacrificados entre los 65 y 171 días posteriores. Van Gilder y Schwatz encontraron que se habían desarrollado tumores en el 89% de los casos, a una distancia de 3-4 mm del lugar de su implantación. Otro equipo de investigadores liderado por Oblu76 investigó en perros distribuidos en tres grupos. En el primer grupo introdujo fragmentos de 0,5 a 1 mm de piel en el espacio subaracnoideo, por laminectomía; en el segundo grupo introdujo fragmentos de piel por punción lumbar. En el tercer grupo introdujo fragmentos de piel junto a bacilos de la tuberculosis por punción lumbar. Todos los animales fueron sacrificados después de 6 a 12 meses cuando mostraron signos neurológicos de los cuales el déficit motor fue el síntoma predominante. En el examen patológico, Oblu y cols. pudieron comprobar que los perros habían desarrollado quistes epidérmicos como consecuencia de la intensa actividad proliferativa epitelial. 322 Volumen 66 · Nº 4 · Julio · Septiembre 2008 Estudio de las Agujas El adecuado ajuste del mandril que obtura el lumen en la punta de la aguja es fundamental para evitar el “efecto biopsia”. El control de calidad de las agujas usadas está a cargo de su fabricante. No obstante, desconocemos qué parámetros de calidad evalúa exactamente cada fabricante, ya que esos datos no se incluyen junto al producto. Interesados por conocer qué capacidad de arrastre de piel pueden tener las agujas, diferentes autores han estudiado las usadas en diferentes épocas. Dickson77, ya en 1944, nos recordaba que estos hallazgos son más frecuentes de lo esperado y que no es infrecuente encontrar células escamosas, y ocasionalmente pequeños cilindros de piel, cuando se exploran las agujas usadas. Mitchell78 (1952) explicó que, cuando el mandril no ajustaba correctamente, un fragmento de piel podía quedar atrapado entre el mandril y el cuerpo de la aguja. Por su parte, Little79 (1955) comunicó con qué frecuencia encontraba fragmentos de piel en las agujas, en tanto Gibson y Norris80 (1958) notificaron que las agujas, al pasar a través de la piel, dejaban marcas semi-circulares y que la transformación de estas incisiones en fragmentos libres dependía del bisel de la aguja usada. Gibson y Norris publicaron que el 69% de 300 agujas habían separado fragmentos epidérmicos durante la punción, y que estos fragmentos se quedaban dentro del lumen en algunas agujas. Estos autores reprodujeron quistes dermoideos en ratas, después de la inyección subcutánea de pequeños fragmentos de piel. Charlebois81, en 1966, encontró un 75% de agujas con células epiteliales después de hacer punciones con agujas Tuohy 17-G, en las cuales el mandril no estaba ajustado adecuadamente, y en un 87% de agujas sin mandril. Más adelante Brandus82, en 1968, examinó con el microscopio 60 agujas espinales re-utilizables 22-G Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea. Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos con mandril, y también encontró que el 75% de la agujas contenían fragmentos de piel. En 1971, Di Giovanni83 estudió las lesiones que una aguja podía producir al atravesar la piel, el efecto de los diferentes biseles, y consideró la importancia que podían tener los defectos de fabricación y el control de calidad de las agujas, para evitar este problema. Nosotros84, en 1995, hicimos punciones epidurales y subaracnoideas en cadáveres con diferentes agujas y encontramos tejido epidérmico en el 45% de las agujas Tuohy 16-G, en el 30% de las agujas Tuohy 17-G (Figuras 5 y 6). Asimismo, encontramos células epidérmicas aisladas, en un 15% de las agujas Quincke 22-G y en un 30% de las agujas Sprotte 22-G. Cuando estudiamos estas últimas agujas, encontramos que el mandril ocluía sólo parcialmente el orificio lateral, defecto que fue solucionado por el fabricante. Agujas similares estudiadas posteriormente no presentaron estos problemas. Rosemberg y cols.85 en 1996 hicieron un análisis de las puntas de 12 agujas espinales Quincke y de otras 12 agujas Sprotte 27-G, después de punciones subaracnoideas sobre 3 cadáveres que tenían la espalda pintada con una solución desinfectante que contenía fluoresceína al 0,1%. Usando un microscopio de fluorescencia encontraron partículas visibles por fluorescencia adheridas a las puntas de las agujas. Las partículas de mayor tamaño fueron halladas en dos agujas tipo Quincke. Campbell y cols86, en 1996, estudiaron la incidencia de tejido encontrado en agujas Quincke 25-G y agujas Whitacre 25-G, después de hacer punciones lumbares. El tejido fue identificado en 12 de 15 agujas Quincke, y en 7 de 17 agujas Whitacre, en las que no salió líquido cefalorraquídeo en la punción. De las 20 agujas en las que se confirmó la salida de líquido cefalorraquídeo y el anestésico local fue inyectado, no se identificaron fragmentos de tejido en las 10 agujas Whitacre usadas, y sólo un pequeño fragmento se encontró en las restantes 10 agujas usadas. No obstante, el tejido identificado en todos los casos fue tejido adiposo. En 1999, Goldchneirder y cols.87 investigaron la incidencia de tejido encontrado en agujas usadas para bloqueos caudales en niños, Figura 5. Figura 6. Figura 5 y 6. Fragmentos de piel encontrados dentro de una aguja de Tuohy. Con permiso. Referencia 84. que se realizaban con agujas para inyección intravenosa sin mandril. Después de examinar el lumen de las agujas encontraron fragmentos de tejido en el 54% de los casos y confirmaron tejido epidérmico en el 33% de las muestras estudiadas. Por último, Puolakka y cols88 en el año 2000 ampliaron el estudio realizado previamente por Rosemberg y cols.85, usando una metodología similar. En esta investigación se amplió la muestra a 32 agujas Quincke 27-G, 32 agujas Whitacre 27-G y 32 agujas Sprotte 27-G. 16 agujas de cada grupo se estudiaron con un microscopio de fluorescencia, mientras que la otra mitad de las puntas de las agujas fueron lavadas y fue estudiado el líquido centrifugado. Partículas de tejido visibles por fluorescencia se encontraron con mayor frecuencia sobre agujas Quincke (56%) que sobre las Sprotte (37%) y las Whitacre (37%). En el residuo de la centrifugación, se encontraron racimos de células epiteliales procedentes de las agujas Quincke, y células epiteliales aisladas en las muestras de líquido de las agujas Whitacre y Sprotte. RAA 323 Artículo de investigación BÁSICA Hallazgos de tejido epidérmico entre las membranas meníngeas Además de saber que algunas agujas pueden hacer micro-biopsias de tejido epidérmico durante las punciones lumbares, sería necesario saber si se ha comprobado que estos fragmentos, como tales, se han localizado alguna vez en contacto con las meninges. Respondiendo a esta pregunta, fragmentos de epidermis han sido encontrados en el espacio subaracnoideo después de punciones lumbares. Broke-Utne y cols.89 (Durban, Sudáfrica, 1981) encontraron un folículo piloso que había sido introducido de forma accidental en el espacio subaracnoideo de un mono durante punciones lumbares, realizadas a propósito de un estudio. Nosotros90 reportamos hace una década, en un gato, el hallazgo de un fragmento de piel en el espacio epidural anterior (Figura 7), y de una célula epitelial escamosa dentro de un vaso, posiblemente procedente del espacio subaracnoideo (Figuras 8 y 9). Los animales se habían sacrificado 3 días después de haber recibido una punción lumbar. El objetivo era estudiar las meninges después de una anestesia subaracnoidea. Luego de hacer la laminectomía y retirar el saco dural, estudiamos la estructura ósea que limitaba el espacio epidural anterior 90. Al seccionar y retirar el saco dural, se arrancaron las comunicaciones vasculares que hay entre los vasos epidurales y los vasos que están dentro del cuerpo vertebral, los vasos basivertebrales. Al estudiar una de las boquillas vasculares abiertas, en uno de los vasos que atravesaban el espacio epidural encontramos, por casualidad, una célula epitelial que junto con el contenido hemático, fue fijada en el preciso instante en que pasaba por ese lugar. Este hallazgo no es habitual, ya que dentro de los vasos no hay células epiteliales escamosas libres y, posiblemente, los linfocitos fijados a su membrana intentaban algún tipo de reconocimiento. Pero ¿cómo llega esa célula hasta ahí? Sustancias y detritus que se pueden encontrar dentro del líquido cefalorraquídeo, y en este caso una célula epitelial, pueden ser transportados al sistema vascular, a través de un sistema de pinocitosis y exocitosis, que tienen las células aracnoideas de la lámina aracnoidea, al nivel de las vellosidades aracnoideas espinales. La lámina aracnoidea produce una herniación sobre la duramadre, y las células aracnoideas pueden protuir dentro de un vaso o bien dentro del espacio epidural90. Por este mecanismo, el material contenido en la vacuola de pinocitosis se puede liberar dentro de un vaso. Figura 7. Fragmento de piel en el espacio epidural después de una punción lumbar realizada en un estudio en animales. Con permiso. Referencia 90. Figura 8. Célula epitelial escamosa encontrada dentro de un vaso basi-vertebral después de una punción subaracnoidea realizada en un animal. Con permiso. Referencia 90. 324 Volumen 66 · Nº 4 · Julio · Septiembre 2008 Características de los tumores epidermoideos espinales El origen de estos tumores puede estar en el desarrollo embrionario o deberse a causas iatrogénicas. La causa congénita podría ser consecuencia de errores ocurridos en fases embrionarias muy tempranas, entre la tercera y Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea. Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos cuarta semana de la vida fetal, aunque el desarrollo del tumor se produzca meses más tarde. Tales errores del desarrollo se producen por inclusión del ectodermo cutáneo durante el cierre del tubo neural, especialmente del neuroporo posterior. También puede responder a la formación de tejido neural heteroplásico y a defectos del cierre temprano de la porción posterior de la comunicación neuroentérica. Pero, además, el origen de estos tumores puede ser iatrogénico cuando el paciente tiene historia de punciones lumbares previas91 (Figuras 10 y 11). En tal caso, los tumores se desarrollarán próximos a la zona de la punción. Estos tumores son, a veces, múltiples, y su ubicación es extra-medular. La localización más común es el cono medular y la cauda equina. Cuando su origen tiene relación con otras causas, como la implantación de fragmentos a partir de un cierre de mielo-meningocele92-93 (Figura 12), o heridas por armas de fuego94, su localización tendrá relación con el antecedente de su origen. Anatomía Patológica Desde un punto de vista histológico, los tumores están compuestos por delgadas masas blanquecinas de aspecto perlado y con una consistencia blanda. En el interior de los mismos se han encontrado numerosos cristales de colesterol, queratina y células descamadas91. Cuando se hace un corte de la pieza, se Figura 9. Rama de un vaso epidural que penetra en el cuerpo vertebral para hacer unir a los vasos basivertebrales. puede observar el tejido epidérmico en sus diferentes fases: el epitelio escamoso, el estrato córneo, la capa germinativa y la capa basal. Las dimensiones de los tumores resecados varía entre 1,5 y 3 cm. (Figuras 10 y 11). En algunos pacientes, en los que se produjo una rotura de estos tumores por diferentes causas, la clínica se acompañó de cuadros de meningitis asépticas95, probablemente por la liberación del colesterol entre las meninges. En general, estos tumores no han estado asociados con espina bífida oculta u otras anomalías congénitas del paciente. Clínica Este tipo de tumores tienen buena tolerancia entre las estructuras nerviosas, durante largos períodos de tiempo. Por esta razón, el tiempo de latencia hasta la aparición de los primeros síntomas neurológicos puede estar entre los 2 y 10 años. Los tiempos de latencia más frecuentes fueron entre 4 y 8 años. Sin embargo, se han comunicado casos excepcionales con hasta 20 y 41 años de latencia. Estos tumores se localizan, principalmente, entre la primera y la quinta vértebra lumbar, con predominio entre la segunda y la cuarta. También se han descrito en la región torácica y la región sacra91. Estas latencias tan prolongadas se deben a que el canal espinal, en la zona de la cauda equina, permite el desarrollo de estos tumores de crecimiento lento, durante largos Figura 10. Tumor epidermoideo espinal iatrogénico en un paciente con historia de punciones lumbares previas. Con permiso. Referencia 91. RAA 325 Artículo de investigación BÁSICA Figura 11. Tumor epidermoideo espinal iatrogénico en un paciente con historia de punciones lumbares previas. Con permiso. Referencia 91. Figura 12. Quistes epidermoideos espinales encontrados en un paciente que había sido operado previamente de un cierre de mielo-meningocele. Con permiso. Referencia 105. períodos de tiempo, sin que produzcan compresión sobre las raíces nerviosas. Los signos y los síntomas varían según la situación, el sitio y la dimensión del tumor. Todos los pacientes en quienes la cauda equina se vio afectada han manifestado intensos dolores con irradiación en el territorio de inervación de la raíz nerviosa perjudicada. Las manifestaciones clínicas aparecen cuando este tumor adquiere un tamaño de 1,5 a 3 cm. y comienza a ejercer presión sobre las raíces nerviosas de la cola de caballo91. Las radiculopatías que refieren algunos de los pacientes 326 Volumen 66 · Nº 4 · Julio · Septiembre 2008 tienen relación con la raíz nerviosa comprimida, habiendo presentado en algunos casos paraplejía flácida o espástica. Cuando predomina el déficit motor, estos pacientes presentan una inestabilidad en la marcha con tendencia a caerse, o sensación de pesadez en sus miembros inferiores. Cuando predomina la compresión sobre raíces nerviosas sensitivas, presentan anestesia en los miembros inferiores o anestesia “en silla de montar”91. Los enfermos refieren un dolor más intenso en la posición acostada que mejoraba al sentarse o ubicarse en bipedestación. En estos pacientes el dolor se puede exacerbar al toser o al estornudar. Muchas veces su movilización es dificultosa, con imposibilidad de caminar en puntillas o con los talones del pie. La prueba de Lasségge es positiva a los 60º, y en muchos de estos pacientes es positiva a partir de 20º. Otros síntomas asociados fueron la sensibilidad a los cambios de la temperatura, al frío o al calor, y a la sensación de vibración. Algunos han tenido alteración de esfínteres con retención o incontinencia urinaria; otros, presentan alteraciones funcionales de la vejiga, del intestino o alteraciones sexuales. En el examen físico de estos enfermos hay una tendencia al espasmo de la musculatura paravertebral, con rigidez de la columna dorso-lumbar y con desaparición de la lordosis lumbar normal. No se han encontrado signos piramidales, pero en algunos pacientes los reflejos patelares, los aquíleos y los plantares estaban abolidos. Diagnóstico Peraitia y Sanjuanbenito28 comunicaron, como típico en su diagnóstico, la pobreza de síntomas objetivos a pesar del enorme tamaño que en ocasiones adquieren estas tumoraciones. Es necesario hacer un diagnóstico diferencial con todos los cuadros de lumbalgias, lumbo-ciáticas, aracnoiditis, radiculitis de diferentes orígenes y, también, con los cuadros de secuelas pos-meningitis. El diagnóstico presuntivo se establece por el antecedente de alguna punción lumbar practicada en años anteriores en un paciente que presenta la clínica antes mencionada, su- Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea. Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos mado al informe radiológico del hallazgo de una imagen con diferente densidad dentro del canal medular, de localización extramedular y próxima a la zona de la punción lumbar. La radiografía de la columna lumbo-sacra, en general, no aporta anormalidades en el caso de los tumores iatrogénicos. En los tumores de origen embrionario, la radiografía puede revelar, en algunos casos, alteraciones vertebrales. Las mielografías ascendentes y descendentes96, actualmente en desuso, diagnosticaron en su momento y en todos los casos, un bloqueo en la difusión del medio de contraste sin revelar detalles estructurales del tumor. La mielografía ha sido válida para mostrar la masa intradural. Actualmente, las imágenes obtenidas por resonancia magnética muestran la masa tumoral y su relación con las otras estructuras nerviosas. Estas imágenes señalan al tumor sin la necesidad de administrar soluciones de contraste. Comparado con la tomografía axial computarizada, la resonancia magnética es un método más preciso para limitar la lesión22-23,31-32. El estudio se puede completar con el uso de contraste; la utilización de “gadolíneo”, una sal con propiedades paramagnéticas, sirve para diferenciar las imágenes de estos tumores de las imágenes compatibles con meningiomas o con metástasis tumorales. Pronóstico El pronóstico de estos tumores es bueno por su benignidad anatomopatológica. Su lento crecimiento y su baja consistencia favorecen una buena adaptación a las estructuras nerviosas del canal espinal. Tratamiento El tratamiento de estos quistes o tumores epidermoideos es quirúrgico. Frecuentemente están adheridos a la médula espinal o a la cauda equina91. Cuando el tumor es resecado sin complicaciones, los pacientes suelen recuperar progresivamente el déficit neurológico entre 2 y 6 meses posteriores a la cirugía. Dentro de las complicaciones quirúrgicas, la rotura intraoperatoria del quiste se asocia con cuadros de meningitis asépticas durante el postoperatorio. Casos El relato de casos clínicos en patologías muy raras, como es el caso de estos tumores, es una forma de acercar la problemática al lector, a pesar de que los pacientes descritos en las publicaciones pueden representar sólo una parte de la casuística real. Publicar representa un esfuerzo extra sobre la actividad asistencial cotidiana, que no todos los profesionales pueden o quieren asumir. Probablemente, los casos descritos sólo muestran la punta de un iceberg mediante una descripción breve, reservando a los artículos originales la búsqueda de mayor información. Junto al autor se menciona la fecha y la ciudad con el objeto de comprender la distribución geográfica con que esta rara patología ha sido publicada y que el problema no se asocia con un lugar determinado, ni con un grupo de profesionales. Choremis y cols.24 (Atenas, Grecia, 1956) estudiaron 5 tumores perlados que fueron encontrados en el canal espinal a nivel tóraco-lumbar en 5 niños de 7, 9, 9, 10 y 12 años. Ellos habían sido tratados de meningitis tuberculosa durante los 3 a 5 años previos a presentar las manifestaciones clínicas del tumor. Otros 4 casos más fueron aportados por Economos y Caracalos40 del grupo de Choremis (Atenas, Grecia, 1957) en el mismo Hospital Universitario. Blockey y Schorestein10 (Glasgow, Inglaterra, 1961) publicaron 6 casos de niños que se quejaban durante meses de rigidez y de dolor en la región lumbar y en los que se diagnosticaron uno o más tumores epidermoideos intradurales. Todos los niños habían recibido punciones lumbares entre 6 y 10 años previos. Castaigne y cols.11 (París, Francia, 1962) diagnosticaron la presencia de un tumor epidermoi- RAA 327 Artículo de investigación BÁSICA deo en el canal espinal al nivel de la tercera vértebra lumbar, en una mujer de 32 años a quien, 6 años antes, se le había realizado una punción lumbar diagnóstica con cierta dificultad. Albert y Revuelta9 (Sevilla España, 1959) presentaron tres casos. El primer y segundo caso eran niños de 9 y 15 años que habían sido tratados con antibióticos intratecales, 5 y 8 años atrás. El mayor de ambos había recibido no menos de 90 punciones lumbares. El tercer caso fue una mujer de 47 años, con antecedentes de una anestesia subaracnoidea 4 años antes, en la que se refería que la punción lumbar había sido dificultosa. Gros y cols.48 (París, Francia, 1961) encontraron tumores en 2 niños que habían recibido antibióticos intratecales para tratamiento de la tuberculosis. Carrascosa27 (Madrid, España, 1962) trató quirúrgicamente un tumor epidermoideo, al nivel de las tercera y cuarta vértebra lumbar, en una niña de 11 años que 3 años antes había recibido 60 punciones lumbares, en el curso de un tratamiento con antibióticos intratecales. Peraitia y Sanjuanbenito28 (Madrid, España, 1963) operaron un tumor iatrogénico a un niño de 14 años que 7 meses antes había debutado con un dolor agudo en la pierna derecha; que, más tarde, se extendió a ambas piernas, y por último, se sumaron signos de retención urinaria. Manno y cols.1 (Minnesota, EEUU, 1962) después de hacer una revisión del tema presentaron el caso de un paciente de 46 años con antecedentes de dolor en la columna lumbo-sacra, en la pierna izquierda y en el muslo, en los últimos 3 años. El dolor se intensificaba con los estornudos y con la tos. El cuadro se completaba con parestesias que afectaban al muslo izquierdo en los últimos 4 años. Curiosamente, el paciente comentaba que hacía 13 años había tenido un dolor repentino que se irradió a la región sacra, al tiempo que recibía 328 Volumen 66 · Nº 4 · Julio · Septiembre 2008 una anestesia subaranoidea para someterse a una apendicectomía. Una vez diagnosticado el tumor, al paciente se le realizó una laminectomía bilateral a nivel de la cuarta y la quinta vértebra lumbar, encontrando un tumor perlado que estaba adherido a las raíces nerviosas izquierdas de la cauda equina. Boyd33 (Denver, EEUU, 1966) reportó el caso de una paciente de 49 años afectada por un tumor epidermoideo espinal, puesto en evidencia, porque en una primera mielografía (abril de 1958), el tumor no aparecía, pero en una segunda mielografía (diciembre de 1962), se confirmó su existencia. Este paciente fue operado y tras una laminectomía al nivel de la cuarta y quinta vértebra lumbar se encontró una masa esférica blanca entre las raíces nerviosas de la cauda equina que medía 1,5 cm. de diámetro. Probablemente, este tumor tuvo relación con la punción de la primer mielografía. Reeves7 (California, EEUU, 1967) presentó el caso de un ingeniero telefónico experimentaba un dolor continuo en la región inferior de la columna y una ciática bilateral que no le permitía hacer ningún trabajo en posición de pie. A este señor, 20 años antes, le practicaron una resección transuretral con anestesia subaracnoidea. La punción lumbar se había logrado después de cuatro intentos de punción fallidos. En su diagnóstico, el mielograma mostraba un bloqueo al nivel de la segunda vértebra lumbar. Una laminectomía permitió comprobar el aspecto perlado del tumor que rodeaba a las raíces nerviosas de la cauda equina. Pear12 (Denver, EEUU, 1969) comunicó el hallazgo de un tumor blanco perlado en una mujer de 27 años, a quien 10 años antes le habían realizado punciones lumbares diagnósticas por la sospecha de poliomielitis. El mismo autor reportó un tumor en otra mujer de 41 años, que había recibido una anestesia subaracnoidea durante el trabajo de parto 20 años atrás. Bailey13 (Belfast, Irlanda, 1970) diagnosticó un tumor en una niña de 3 años, que 2 años antes había recibido una punción lumbar. Shaywitz14 (Ohio, EEUU, 1972) presentó los casos de 2 niños de 9 y 12 años. Ambos habían recibido una punción lumbar, 6 años antes de la aparición de los síntomas. Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea. Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos Tipton y cols.15 (California, EEUU, 1975) documentaron el caso de un niño de 5 años que presentaba un tumor de localización lumbosacra con irritación de la tercera raíz sacra y con disfunción de la vejiga. En este caso se estableció la relación con una punción lumbar realizada 4 años atrás. Tabaddor y cols.34 (New York, EEUU, 1975) reportaron el caso de un tumor en un hombre de 52 años, a quien le habían realizado un mielograma con resultados de normalidad usando una aguja espinal 18-G con mandril, y a quien, pasado un tiempo, le apareció un dolor de espalda de inicio repentino y con irradiación bilateral a las piernas. Batnitzky y cols.16 (Indianápolis, EEUU, 1977) encontraron 3 casos de tumores: en una niña de 7 años y dos niños de 5 y 9 años. Todos habían recibido punciones lumbares 3, 5 y 6 años antes del inicio de los síntomas. Blázquez y Olivier29 (Madrid, España, 1980) reportaron 6 casos de tumores diagnosticados y tratados quirúrgicamente. Una niña de 11 años, un niño de 11 años, una mujer de 25 años y un hombre de 55 años, cada uno de ellos había recibido un número indeterminado de punciones lumbares. En estos pacientes, los síntomas aparecieron 7, 4, 13 y 33 años después respectivamente. El quinto caso, fue una mujer de 28 años con antecedente de punción subaracnoidea anestésica para realizarle una apendicectomía 5 años antes, y el sexto caso, un niño de 2 años tratado quirúrgicamente de un mielo-meningocele, a los dos días de vida. Kudo y Okawara35 (Tokio, Japón 1980) describieron el caso de un hombre de 57 años con un tumor aparecido después de 2 años de haber recibido una punción lumbar para una mielografía. Halcrow y cols.17 (New Castle upon Tyne, Inglaterra, 1985) publicaron el caso de un tumor iatrogénico en un niño de 6 años, quien había recibido punciones lumbares en el período de lactancia. Arthuis y cols.18 (París, Francia, 1986) encontraron un tumor epidermoideo en un paciente de 20 años, con antecedentes de una punción lumbar a los dos meses de vida, para diagnosticar un síndrome febril. Mc Donald y Klump19 (Rochester, EEUU, 1986) describieron un tumor epidermoideo espinal secundario a punciones lumbares en un niño de 11 años, que había recibido 3 punciones lumbares al mes de vida para hacer un diagnóstico de septicemia. También describió el caso de otra niña de 5 años, quien había recibido 2 punciones lumbares, una de ellas traumática, durante la investigación de una hipocalcemia a los 2 días de vida. Ersbak y Hobolth20 (Kolding, Dinamarca 1988) presentaron 1 caso de tumor en un paciente a quien se le había hecho una pneumoencefalografía para excluir la sospecha de una hidrocefalia a los 6 meses de vida, y una punción lumbar a los 2 años de edad, para diagnosticar una sospecha de sepsis. Cuando alcanzó los 5,5 años presentaba dolor de cadera y la operación mostró un tumor epidermoideo. Gardner y cols.21 (Montreal, Canada, 1989) trataron quirúrgicamente dos pacientes con tumores epidermoideos intraespinales. El primero tenía historia de dolor de espalda que irradiaba a las nalgas y después se extendía a las pantorrillas. El enfermo había tenido 3 punciones lumbares, de las cuales, una fue una punción hemática durante el diagnóstico de una septicemia. El segundo caso correspondía a una niña de 5,5 años con el antecedente de 9 meses de dolor intermitente de la columna lumbar. La niña había recibido dos punciones lumbares con el propósito de investigar una hipocalcemia, y 1 de estas punciones había sido traumática. Visciani y cols.42 (Milano, Italia, 1989) publicaron el caso de una paciente de 11 años de edad tratada de una leucemia linfoide aguda, que a la edad de 2 años había recibido punciones lumbares para la inyección intratecal de metrotexate. La niña presentaba una historia de dolor continuo y signos de lesión en la región lumbo-sacra. Más tarde, le fue resecado un tumor epidermoideo localizado al nivel de la cuarta y quinta vértebra lumbares. RAA 329 Artículo de investigación BÁSICA Caro y cols.22 (Wilmington, Delaware, EEUU 1991) reportaron 4 casos de tumores epidermoideos. En su publicación, comentaron sobre las dificultades que habían tenido en el diagnóstico, y el aporte de las técnicas de imagen en esta patología. El primer caso fue una niña de 7 años que presentaba un dolor persistente de la columna. Más tarde, el dolor se había extendido a ambos muslos. Esta niña tenía antecedentes de punciones lumbares durante su período neonatal para el diagnóstico de sepsis. El segundo caso, un niño de 10 años con historia de 2 meses de deterioro de la marcha y un incremento de la deformación postural. Cuando tenía 18 meses le habían punzado el espacio subaracnoideo para la realización de un neumo-encefalograma. En este caso, el tumor hacía presión sobre las raíces motoras y sensitivas derechas al nivel de la cuarta vértebra lumbar. El tercer caso fue una niña que presentaba dolor de la columna desde hacía 6 meses, que se fue haciendo progresivamente severo. Cuando tenía 2 años, había presentado una escarlatina complicada con convulsiones febriles y le habían hecho varias punciones lumbares. En este caso, la punción lumbar se describió como dificultosa. El cuarto caso, un niño de 6 años que tuvo dolor en sus pantorrillas durante tres años, a quien a los 2 años de edad se le había realizado una punción lumbar. Sklar y cols.32 (Miami, EEUU, 1991) publicaron acerca de las complicaciones de la anestesia epidural y la aparición de quistes subaracnoideos. Los autores confirmaron esta patología en 3 mujeres, una de 25 y dos de 29 años de edad, que habían recibido anestesia durante el parto, y otra de 38 años de edad, a la cual 2 años atrás se le había realizado una anestesia epidural para una cirugía de hernia de disco. Toro y cols.23 (Augusta, Georgia, EEUU 1993) reportaron el caso de un paciente con un tumor epidermoideo iatrogénico formado en el canal espinal de un niño de 6 años que anteriormente había recibido múltiples punciones lumbares. Machida y cols.60 (Tokio, Japón, 1993) informaron sobre el caso de otro paciente con un tumor epidermoideo adquirido, localizado en la región torácica. 330 Volumen 66 · Nº 4 · Julio · Septiembre 2008 Baba y cols.36 (Fukui, Japón, 1994) describieron el desarrollo de un tumor epidermoideo en una mujer de 30 años, 6 años después de una punción lumbar para una mielografía. Bollar y cols.61 (Santiago de Compostela, España, 1994) publicaron sobre un tumor epidermoideo espinal que los autores consideran iatrogénico y que no se asociaba a anomalía congénita alguna. Kohama y cols.62 (Sapporo, Japón, 1996) hicieron referencia a un hombre de 50 años con un tumor epidermoide que había recibido 24 punciones lumbares, cuando tenía 1 año de edad, para un diagnóstico de poliomielitis. Kriss y Kriss63 (Lexington, EEUU, 1997) presentaron el caso de una mujer de 20 años con una radiculopatía, que afectaba a su pierna y a su muslo, que resultó ser consecuencia de un quiste aracnoideo intradural espinal posterior a una mielografía. Potgieter y cols.64 (Leuve, Bélgica, 1998) presentaron los casos de 3 niños de 5, 7 y 12 años de edad con tumores epidermoideos que habían recibido punciones lumbares en el período neonatal. Park y cols.66 (Seul, Corea del Sur, 2003) publicaron el caso de un hombre de 31 años con un tumor epidermoideo, que 5 años antes había recibido una punción lumbar. Ziv y cols.67 (Los Angeles, EEUU, 2004) reportaron el caso de 2 niños a quienes 6 años atrás, siendo neonatos, se les habían realizado punciones lumbares. Ambos tenían una masa de 1 cm. de diámetro, una al nivel de la primera y segunda vértebra lumbar, y la otra al nivel de la tercera vértebra lumbar. Ambos, tras la resección quirúrgica, quedaron asintomáticos. Miyake y cols.68 (Hyogo, Japón, 2005) describieron el caso de una mujer de 61 años, a quien se le habían practicado 70 anestesias espinales en un período de 14 años. Esta paciente presentaba dolor e hiperestesia en la pierna izquierda y la resonancia magnética permitió identificar una masa isointensa en imágenes ponderadas en T1 y una masa hiperintensa en imágenes ponderadas en T2, que más tarde fueron resecadas. Jeong69 y cols. (Kwangju, Corea del Sur, 2004), diagnosticaron un tumor iatrogénico en un niño de 12 años de edad, a quien 7 años Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea. Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos antes se le había realizado una punción lumbar. El autor publicó nuevamente su experiencia en el Pediatric Neurosurgery en el 2006. González y González70 (Habana, Cuba, 2006) publicaron el caso de un varón de 15 años de edad, con historia de haber sido objeto de múltiples punciones lumbares con fines diagnósticos de estados febriles durante su primer año de vida y a los 2, 2,5 y 3,5 años de edad. Después de 6 años de molestias y dolor lumbar, que se incrementaba con la risa, la tos y los estornudos, la resonancia magnética reveló dos lesiones intrarraquídeas al nivel de la tercera y cuarta vértebra lumbar, y de la primera y segunda vértebra sacra, que fueron tratadas quirúrgicamente. Per y cols.97 (Kayseri, Turquía, 2007) hicieron referencia a un tumor en un niño de 8 años, con antecedentes de dolor de espalda de un año de duración, que irradiaba a su cadera y a ambos muslos, con la historia de una punción lumbar para el diagnóstico de una meningitis cuando era neonato. Por último, Refai y cols.98 (Missouri, EEUU, 2007) presentaron otro caso de un tumor epidermoideo iatrogénico intradural, desarrollado luego de una punción lumbar. Estado actual Un editorial publicado en The Lancet99, en 1977, comunicó que la presentación de estos tumores desaparecería con el uso de las nuevas agujas no reutilizables. A partir de ese escrito, muchos profesionales pensaron que este problema no volvería a repetirse pero, sin embargo, no fue así. Los tumores han seguido originándose, siendo los dos últimos artículos98 publicados en 2007. El número total de pacientes afectados por este problema posiblemente sea subvalorado. El prolongado período de latencia hasta la aparición de manifestaciones clínicas lleva al paciente a consultar a otros especialistas, que muchas veces no relacionan el posible origen de la afección con la actual dolencia. Otro factor a considerar es que por diferentes razones, no todos los casos se publican100-102. Actualmente diferentes médicos especialistas realizan punciones lumbares a sus pacien- tes. Las punciones diagnósticas realizadas por neurólogos, internistas, médicos de urgencia, neonatólogos y pediatras se continúan realizando con agujas biseladas tipo Quincke 20-G o 22-G. La costumbre de punción con este tipo de agujas y la necesidad de recoger un volumen importante de líquido cefalorraquídeo para su análisis los lleva, en muchos casos, a evitar el uso de otro tipo de instrumental. Las mismas agujas son usadas por hematólogos y oncólogos para la inyección intratecal de medicamentos oncológicos (por ejemplo: metotrexate, citarabina, citarabina lisosomal). Pacientes con una edad entre 2 y 8 años, con linfomas de Burkit o con leucemia linfoblástica, pueden recibir durante los 6 meses que dura el tratamiento entre 6 y 10 o entre 10 y 14 punciones lumbares respectivamente, para recibir la medicación intratecal. Pacientes con edades similares, diagnosticados de meduloblastomas, ependimomas, pinealoblastomas, y rabdomiosarcomas parameníngeos, pueden recibir entre 1 y 9 punciones lumbares para la administración de medicamentos intratecales, según la respuesta al fármaco. En la mayoría de los casos las punciones lumbares realizadas por los anestesiólogos se asocian actualmente con el uso de agujas finas 25-G o 27-G. Si recordamos que el arrastre de células es proporcional al defecto de adaptación del mandril y que las agujas finas tienen menor posibilidad de arrastre84, particularmente si la punción se hace a través de agujas introductoras, podemos deducir por el análisis de los casos publicados que las punciones de bloqueos subaracnoideos anestésicos realizadas por los anestesiólogos, posiblemente tengan menor probabilidad de arrastrar tejido epidérmico al canal espinal, respecto a las punciones lumbares con fines diagnósticos o terapéuticos realizados por otros especialistas, que acostumbran usar agujas de mayor diámetro. RAA 331 Artículo de investigación BÁSICA Recomendaciones Estas complicaciones pueden continuar produciéndose actualmente si no utilizamos un material de punción adecuado. Si nos preguntamos cuál debe ser la conducta del médico anestesiólogo ante esta rara pero posible complicación, una pequeña incisión con un bisturí o una lanceta en el punto de la infiltración puede evitar el contacto de la punta de la aguja con la piel intacta, impidiendo con esto, arrastrar fragmentos de piel durante la punción. Podrían arrastrarse, igualmente, fragmentos de ligamentos, pero este tejido, al ser introducido dentro del canal espinal, tiende a su involución por la incapacidad que tienen los ligamentos de nutrirse por imbibición, a diferencia de los fragmentos de piel. De Andrés103, en 1989, ya había aconsejado realizar una perforación previa, o una incisión en la piel en el punto de infiltración, para facilitar el paso de las agujas de punción raquídea. Debemos evitar hacer punciones espinales sin mandril o con éste parcialmente colocado, y por supuesto, no hacer bloqueos caudales con agujas intramusculares. Con respecto a las agujas introductoras, la punción lumbar con agujas finas a través de una aguja introductora disminuye la posibilidad de arrastrar fragmentos de piel. Se debería proscribir el uso de agujas tipo mariposa (Butterfly) para hacer punciones lumbares en neonatos. En 1972, Greensher y cols.104 propusieron hacer las punciones lumbares diagnósticas en los neonatos con agujas tipo mariposa (Butterfly) en un intento de simplificar la técnica. Esta sugerencia tuvo gran aceptación entre los médicos neonatólogos, quienes adoptaron 332 Volumen 66 · Nº 4 · Julio · Septiembre 2008 el uso de agujas tipo mariposa (Butterfly) en esta praxis. Sin embargo, las conclusiones de ese trabajo fueron criticadas reiteradamente por otros autores, que han considerado muy peligrosa dicha práctica, por la facilidad de transporte e introducción de fragmentos epiteliales dentro del canal espinal, que tienen todas aquellas agujas que no disponen de un mandril obturador. Conclusiones Si nos detenemos a evaluar las variables descritas hasta ahora podremos comprender la importancia que tienen las agujas de punción espinal en el desarrollo de esta enfermedad. El examen microscópico de las actuales agujas no reutilizables permite identificar defectos en los procesos de fabricación de algunas de ellas. La técnica de punción lumbar debe hacerse siempre con agujas provistas de mandril, y además, debe evaluarse que esos mandriles se adapten correctamente en la punta de la aguja. Después de analizar el origen de esta patología, podría interpretarse como una conducta imprudente usar agujas sin mandril para realizar punciones lumbares, por la posibilidad de ocasionar las complicaciones que hemos descrito. Por último, es importante que cada cierto tiempo, grupos independientes de investigación estudien los materiales de punción que habitualmente están en uso. En conclusión, la práctica de una técnica de punción cuidadosa en sus detalles y la elección de una aguja de punción lumbar adecuada, pueden influir en la salud de nuestros pacientes y en nuestra tranquilidad. Una rara complicación de la anestesia epidural y subaracnoidea. Tumores epidermoideos espinales iatrogénicos Referencias Bibliográficas 1. Manno N.J., Uihlein A., Kemohan J., Intraspinal Epidermoids J, Neurosurg., 1962; 19:754-65. 2. King JEJ. Extradural diploic and intradural epidermoid tumors, Ann Surg, 1939; 109:649. 3. Ody F., Metzger O., Kyste épidermöide de la moelle lombaire, Chirurgie, 1944; 6:726-9. 4. Brizzi R., Intraspinal dermoids. Report of three cases, Acta Neurochir, 1955; 4:164-70. 5. Bertrand I., Guilaume J., Samson M., A propos d’un cholestéatome intrarachidien lombaire, Rev. Neurol., 1956; 95:396-400. 6. Kaplan A., Intraspinal cholesteatoma. Report of two cases, Bull. Hosp., It Dis, 1959; 20:9-18. 7. 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