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notas clínicas
Rev. Esp. Med. Nuclear 19, 7 (495-499), 2000
Osificación heterotópica periarticular secundaria a disfunción
neurogénica central
G RUIZ HERNÁNDEZ (1), M F MÍNGUEZ REY (2), F GOMAR SANCHO (2), J V BALAGUER MARTÍNEZ (1),
F J CASTILLO PALLARÉS (3, 4)
Servicios de: Urgencias Médicas (1); Traumatología (2); Medicina Nuclear (3). Hospital Clínico Universitario. Valencia. Departamento de
Medicina. Universidad de Valencia (4).
Resumen.—Presentamos el caso clínico de una paciente
de 48 años de edad con antecedentes de tetraparesia secundaria a lobectomía derecha y desarrollo de una osificación heterotópica periarticular que incluía ambas articulaciones de las rodillas.
La valoración del metabolismo de las lesiones óseas motivó la realización de una gammagrafía ósea. El patrón gammagráfico demostró un predominio de afectación del compartimento medial y lateral de la rodilla izquierda y medial
de la rodilla derecha, siendo atribuido inicialmente a una osteoartritis degenerativa.
Creemos interesante la presentación de este caso clínico
por dos circunstancias: 1) la rareza de afectación de las rodillas en la osificación heterotópica periarticular secundaria a disfunción cerebral y 2) por la posibilidad de realizar
un diagnóstico falso positivo: afectación osteoartrítica idiopática versus osificación yuxtaarticular.
Se pretende realizar una pequeña revisión de: la utilidad
de los métodos diagnósticos por la imagen en la valoración
de la osificación heterotópica periarticular y del diagnóstico
gammagráfico diferencial respecto a enfermedades osteoarticulares más frecuentes entre la población general.
PALABRAS CLAVE: Osificación heterotópica periarticular. Gammagrafía ósea. Disfunción neurogénica central.
PERIARTICULAR HETEROTOPIC OSSIFICATION SECONDARY TO CENTRAL NEUROGENIC DYSFUNCTION
Summary.—A case of a 48 year old woman with a medical background of tetraparesis related to a right lobectomy
and periarticular ossification development (that included
both knee joints) is presented. Bone scintigraphy was performed to evaluate the metabolism of the bone lesions. The
scintigraphic pattern showed an important involvement of
Recibido: 23-03-00.
Aceptado: 18-05-00.
Correspondencia:
G RUIZ HERNÁNDEZ
Hospital Clínico Universitario
C/ Jesús, n.º 12
46388 Godelleta (Valencia)
Rev. Esp. Med. Nuclear, 2000;19:495-499
the medial and lateral left knee and medial right knee compartments, initially attributed to degenerative osteoarthritis.
We believe that the presentation of this case report is interesting for two reasons: 1) the rareness of knee involvement in periarticular heterotopic ossification related to cerebral dysfunction, and 2) the possibility of a false positive
diagnosis: osteoarthritic involvement versus juxta-articular
ossification. This paper reviews the role of diagnostic imaging methods in the assessment of periarticular heterotopic ossification and the differential scintigraphic diagnosis
regarding to osteoarticular disorders (more frequent among
the general population).
KEY WORDS: Periarticular heterotopic ossification.
Bone scintigraphy. Central neurogenic dysfunction.
INTRODUCCIÓN
La osificación heterotópica yuxtaarticular ha sido
descrita como «paraosteoartropatía» basándose en las
observaciones de las paraplejias traumáticas de la Primera Guerra Mundial y en las siguientes décadas en
relación con los traumatismos de la médula espinal
y del sistema nervioso central (SNC). Más recientemente, se ha relacionado con tumores de médula espinal y del SNC, así como con infecciones, como abcesos cerebrales, encefalitis o meningitis 1-3.
Los estudios epidemiológicos han demostrado que,
aproximadamente, entre un 10-20% de pacientes que
se recuperan del coma, desarrollan una limitación de
la movilidad o una anquilosis, siendo las articulaciones del codo y de la cadera las más frecuentemente
afectadas 4, 5. La osificación heterotópica periarticular
a nivel de las rodillas es más rara, apareciendo aproximadamente en un 3% de los pacientes con traumatismo que afecte al sistema nervioso central 3, 6, 7.
Pese a que su etiopatogenia permanece aún sin resolver, la presencia y la severidad de la osificación
heterotópica parece estar relacionada con la severidad de la espasticidad secundaria al traumatismo del
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SNC 8 y a que su incidencia se incrementa con la duración del coma 2.
En este caso clínico cabe destacar la rareza de afectación de las rodillas en la osificación heterotópica periarticular, relacionada con la disfunción cerebral y
la posibilidad de realizar un diagnóstico incorrecto:
afectación osteoartrítica idiopática versus osificación
yuxtaarticular.
Se ha pretendido realizar una pequeña revisión sobre: la utilidad de los métodos de diagnóstico por la
imagen en la valoración de la osificación heterotópica
periarticular y el diagnóstico gammagráfico diferencial respecto a enfermedades osteoarticulares más frecuentes entre la población general.
CASO CLÍNICO
Paciente de 48 años de edad intervenida de meningioma del surco olfatorio derecho en diciembre de
1990, practicándose una craniectomía frontal derecha.
La tumoración fue resecada en bloque, presentando un
edema masivo intraoperatorio del lóbulo frontal derecho que se trató mediante lobectomía, permaneciendo
la paciente en situación de coma barbitúrico en la Unidad de Cuidados Intensivos durante una semana. Desarrolló una neumonía bilateral de repetición que requirió ventilación asistida. El postoperatorio fue muy
tórpido, permaneciendo ingresada durante tres meses.
Al ser dada de alta presentaba una tetraparesia espástica de predominio de extremidades izquierdas. En septiembre de 1991 persistía una hemiparesia izquierda,
con dolor intenso de ambas rodillas, rigidez del codo
izquierdo, apatía, astenia, así como úlceras de decúbito
en los talones y en la región occipital.
En marzo de 1992, es remitida al Servicio de Traumatología de nuestro Hospital por dolor en rodilla izquierda y anquilosis del codo izquierdo. En la exploración física presentaba una disminución de la
movilidad extensora y flexora de las articulaciones de
ambas rodillas, con bloqueo del codo izquierdo a 75º
y alteración de la pronosupinación, con una rotación
limitada y dolorosa en ambas caderas y en el hombro izquierdo. En el hemograma, química y coagulación efectuados destacaba un incremento de los valores de la fosfatasa alcalina (FA = 298 U/L), así como
de la gammaglutamiltranspeptidasa (GGTP = 93
U/L), prescribiéndose un estudio radiográfico poliarticular, una tomografía axial computarizada (CT)
del codo izquierdo y una gammagrafía ósea con diRev. Esp. Med. Nuclear, 2000;19:495-499
FIG. 1.—Radiografía de rodillas: nótese la presencia de calcificaciones periarticulares de predominio medial a nivel de ambas rodillas.
fosfonatos-99mTc. El estudio isotópico fue solicitado
fundamentalmente para valorar la actividad metabólica de las lesiones óseas, es decir, el estado de la maduración ósea (circunstancia que no puede ser diferenciada en un examen radiológico).
La radiografía ósea identificó importantes calcificaciones paraarticulares en rodillas (Fig. 1), caderas,
hombros y codos, con un puente de fusión en la articulación cúbitohumeral izquierda evidenciado por CT.
En la gammagrafía ósea efectuada existía un aumento
de la captación del radiotrazador en el compartimento
medial de la rodilla izquierda, así como de menor intensidad en el compartimento lateral homolateral y en
el medial de la rodilla derecha (Fig. 2). A nivel de la
articulación del codo y en la región inferior de la articulación glenohumeral homolateral también se visualizaba una hipercaptación del radiofármaco
(Figs. 3 y 4). En ambas articulaciones de las caderas se identificaba un incremento leve de actividad,
con una captación heterogénea en la metáfisis proximal femoral izquierda.
Dada la presencia de actividad osteogénica en los
sucesivos controles gammagráficos y la persistencia
de una elevación de los niveles de fosfatasa alcalina,
se desestimó la intervención quirúrgica hasta junio de
1994. En aquel momento existía una importante disminución de la captación del radiotrazador en el codo
izquierdo y en ambas rodillas, decidiéndose practicar una artrolisis del codo izquierdo; una resección
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En febrero de 1998, dado que la paciente presentaba molestias importantes en la cara anterior de la
rodilla derecha, se efectuó una exéresis de la osificación de dicha articulación, así como una irradiación
fraccionada, siendo controlada actualmente por el Servicio de Traumatología de nuestro Hospital.
DISCUSIÓN
FIG. 2.—Gammagrafía ósea: hipercaptación del radiofármaco en el
compartimento medial y lateral de rodilla izquierda y en el compartimento medial contralateral.
de la calcificación de la rodilla izquierda con tratamiento radioterápico posterior y una terapia rehabilitadora de la articulación del codo, siendo la evolución satisfactoria y consiguiéndose una flexión de
120º, con extensión prácticamente completa en el
codo izquierdo y una flexión completa, con extensión
de 20º en la rodilla izquierda.
La osificación heterotópica es más común tras los
traumatismos craneoencefálicos y de la médula espinal, que en los pacientes con accidentes cerebrovasculares, formándose normalmente en las extremidades con déficit neurológico secundario. Tanto las
extremidades espásticas como las flácidas pueden
afectarse, aunque las primeras lo hacen más frecuentemente. El grado de osificación es muy variable, así como la repercusión clínica que puede ocasionar. El hueso se forma normalmente por depósito
entre los planos musculares y no es frecuente, que la
osificación se desarrolle dentro del músculo o de la
articulación 8.
El intervalo de tiempo de aparición de la osificación heterotópica es variable. Es más común detectarla en los dos meses posteriores al traumatismo neurológico, pero puede desarrollarse entre las 2 semanas
y los 12 meses posteriores al mismo. Una vez presente, el tiempo en alcanzar la maduración ósea es
FIGS. 3 Y 4.—Gammagrafía ósea: aumento de actividad en articulación del codo izquierdo y glenohumeral homolateral.
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muy variable y a menudo difícil de valorar con las técnicas diagnósticas disponibles. Con la «maduración»,
cesa el crecimiento óseo y las calcificaciones periarticulares son entonces más subsidiarias de practicar
una resección quirúrgica con menor posibilidad de recurrencia y hemorragia 8-10. La apariencia radiológica,
la estabilización de los niveles de fosfatasa alcalina
sérica y la disminución de actividad en las gammagrafías óseas seriadas, van a constituir los parámetros
diagnósticos a considerar en el seguimiento y tratamiento de este tipo de enfermos 8, 10.
Inicialmente, las radiografías pueden ser negativas
en demostrar precozmente la existencia de formación
ósea a pesar de la evidencia de los hallazgos clínicos.
Se requiere normalmente un período de tiempo de dos
meses para evidenciar la osificación. En el período
intermedio de formación, la osificación heterotópica
está pobremente definida sin márgenes alrededor de
la articulación. Con el aumento de tamaño y la maduración ósea, la osificación alcanza finalmente unos
márgenes bien definidos y una trabeculación linear.
Radiológicamente la osificación madura e inmadura
pueden coexistir y además la osificación madura en
ocasiones puede dificultar la visualización de la presencia de hueso inmaduro, por todo lo cuál no es posible basarse únicamente en la radiografía ósea para
efectuar una valoración correcta del estado de «maduración ósea» 4, 8.
La gammagrafía ósea nos aporta una mayor precocidad en la detección de la osificación heterotópica
respecto a la radiología convencional, demostrando
un incremento de la actividad metabólica entre las 2
y las 4 semanas posteriores a la injuria cerebral. Figura descrito en la literatura una precocidad en la detección de las mismas de 1 mes con respecto a la radiografía ósea 11, 12. La gammagrafía ósea en tres fases
es el método más fiable en la detección precoz de la
osificación heterotópica así como en el seguimiento
de la misma. En la práctica clínica, la gammagrafía
ósea es el método óptimo de valoración previo a la
intervención quirúrgica, ya que la extirpación de las
lesiones ha de obviarse hasta que exista una estabilización de la osificación 11-14. Sin embargo, en algunos pacientes, se han descrito unos resultados quirúrgicos aceptables a pesar de presentar unas
gammagrafías óseas reiteradamente positivas 13, 15.
Pese a todo ello continúa constituyendo junto con la
determinación de fosfatasa alcalina sérica un método
óptimo en el diagnóstico y seguimiento de esta enfermedad 8, 10. Osmanagaoglu 16 opina que la gammaRev. Esp. Med. Nuclear, 2000;19:495-499
grafía con 201Tl puede ser eficaz en el seguimiento de
esta patología como marcador de la actividad metabólica, pero dichas conclusiones se basan en un trabajo de un escaso número de enfermos (2 con miositis osificante y 1 con osificación periarticular).
La tomografía axial computarizada y la resonancia
magnética nuclear son técnicas diagnósticas cuya función es definir más claramente los márgenes de la masa
de osificación heterotópica en tres dimensiones; ésto
ayuda especialmente en la planificación prequirúrgica
de articulaciones del codo y de la cadera, en las que
es muy importante definir las relaciones entre el hueso,
el músculo y las estructuras neurovasculares 17, 18.
Durante la formación activa de la osificación heterotópica los niveles de fosfatasa alcalina sérica están normalmente elevados. El aumento de los mismos
comienza habitualmente a las dos semanas de la disfunción neurológica y puede permanecer alto durante
meses o años. Pese a que no es un marcador específico, su precocidad y su bajo costo la convierten en
el método de laboratorio de mayor utilidad 8.
Como ya hemos señalado, las articulaciones más
frecuentemente afectadas en la osificación periarticular secundaria a disfunción neurológica central son
el codo y la cadera. En nuestra paciente, existía un
predominio de captación del radiofármaco en la rodilla izquierda, sobre todo en el compartimento medial. Centrándonos en la imagen gammagráfica de
ambas rodillas, pensamos que el diagnóstico diferencial debería incluir entidades como: 1) osteonecrosis; 2) osteocondritis; 3) osteoartritis degenerativa
y 3) artritis reumatoide. Con respecto a la osteonecrosis de las rodillas, decir que preferentemente es
unilateral y que suele afectar al cóndilo femoral medial, pero que también puede localizarse en el cóndilo femoral lateral, en la rótula o en el platillo tibial,
apareciendo hasta en un 20% de los casos como un
trastorno bilateral. La osteocondritis presenta una preferencia de localización similar a la osteonecrosis,
pero la captación del radiofármaco es normalmente
más lineal y de localización preferentemente subcondral. La osteoartritis degenerativa de rodillas
puede visualizarse en la fase tardía de la gammagrafía ósea como un incremento difuso de actividad, una
captación linear articular, o bien como un acúmulo
focal del radiotrazador con una intensa actividad subcondral. En su forma idiopática puede afectar a las
articulaciones de las rodillas, caderas, columna vertebral, interfalángicas de los dedos, trapeciometacar-
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pianas y primera metatarsofalángica, pero suele respetar las articulaciones de los hombros, muñecas, tobillos y codos, (en ausencia de antecedente traumático previo o de otra causa de artrosis que lo
justifique). La artritis reumatoide se caracteriza normalmente por ser simétrica, localizándose en las muñecas, los dedos, las rodillas y los hombros, aunque
no todas las articulaciones son activas al mismo
tiempo. En esta enfermedad inmune, los tres compartimentos de la rodilla se afectan al mismo
tiempo, circunstancia no característica de la artritis
degenerativa. Otros procesos como la osteonecrosis
multifocal, las fracturas osteoporóticas, la gota y la
presencia de articulaciones múltiples sépticas, aunque deben ser considerados, no ofrecen habitualmente un patrón gammagráfico de captación articular similar al de nuestro caso 19.
Para concluir señalar que, dada la rareza del caso,
los hallazgos de la gammagrafía ósea fueron atribuidos inicialmente a una osteoartritis degenerativa,
(considerando la coexistente hipercaptación del radiofármaco en la articulación del codo izquierdo). Sin
embargo, al valorar la presencia de tetraparesia espástica de predominio izquierdo secundaria a lobectomía derecha con coma barbitúrico, el diagnóstico
de osificación heterotópica periarticular se transforma
en imperativo, obligándonos a recordar la gran importancia de realizar el informe diagnóstico gammagráfico conociendo la historia clínica y los antecedentes de los pacientes.
Creemos interesante este caso clínico por dos circunstancias: por la rareza de afectación de las rodillas
en la osificación heterotópica periarticular secundaria
a disfunción cerebral y porque la hipercaptación del
radiofármaco en las articulaciones de las rodillas pueden ser fácilmente confundida con un proceso degenerativo, pensando más en una afectación osteoartrítica que en una osificación yuxtaarticular.
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