Síndrome olfatorio autorreferencial: revisión sistemática

ORIGINAL
Síndrome olfatorio autorreferencial: revisión sistemática
Begoña Arenas, Gracián García, Jaime Gómez, Mercedes Renovell, Victoria García,
Francisco E. Olucha-Bordonau, Julio Sanjuán
Introducción. El síndrome olfatorio autorreferencial (SOA) es un cuadro caracterizado por la creencia errónea de emitir
un olor desagradable que los demás pueden percibir y les resulta ofensivo. No hay un consenso sobre la validez de este
síndrome como entidad clínica independiente.
Pacientes y métodos. Se ha realizado una revisión sistemática de la bibliografía (1966-2011) de artículos acerca del SOA
que incluyesen algún caso clínico utilizando PsycINFO, PubMed, Medline e ISI Web of Knowledge. Se han analizado los
datos obtenidos de 55 casos con la finalidad de evaluar la consistencia clínica y el valor heurístico de este síndrome.
Resultados. En las características clínicas la evitación social aparece en el 60% de los casos, humor depresivo en el 42%,
ansiedad en un 46% e ideas de referencia en un 44%. En el 36% de los 55 casos se describe un acontecimiento que se
identifica como desencadenante. El tratamiento más empleado son los antidepresivos, seguido de los antipsicóticos y la
psicoterapia, con una eficacia global del 39%.
Conclusiones. El SOA es una entidad clínicamente bien definida, lo que apoyaría la idea de incluirla en el apéndice del
DSM-5 como entidad independiente. Clínicamente, destaca la conducta de evitación y el acontecimiento traumático como
datos más consistentes. Se propone un modelo etiopatogénico integrador. Se presentan datos de resonancia magnética
funcional de un caso que cumple los criterios diagnósticos del SOA. Los resultados de la resonancia magnética funcional
apuntan a una leve hiperactivación del sistema límbico.
Palabras clave. Autorreferencial. Fobia. Olfatorio. Paranoide.
Introducción
El síndrome olfatorio autorreferencial (SOA) es un
cuadro que se caracteriza por que el paciente presenta la creencia errónea de emitir un olor desagradable (halitosis, flatulencia u olor genital comúnmente) que los demás pueden percibir y les resulta
ofensivo, y que suele acompañarse de ideas de autorreferencia [1].
Esta creencia ocasiona gran malestar en el paciente, el cual presenta clínica ansiosa y depresiva
asociada a conductas de evitación de situaciones sociales. La situación muchas veces se acompaña de
rituales encaminados a controlar el olor, como ducharse o cambiarse de ropa interior numerosas veces al día [1].
El concepto de SOA fue acuñado en 1971 por
Pryse-Phillips [1]; sin embargo, desde 1891 este síndrome se ha diagnosticado con diferentes nombres,
tales como bromidrosifobia, síndrome olfatorio fóbico y síndrome olfatorio paranoide crónico. También el síndrome japonés de taijin-kyofu-sho, en
concreto el subtipo aiko-shu-kyofu (creencia del paciente de que su olor representa una ofensa para los
que lo rodean), se encuentra íntimamente relacio-
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nado con el SOA. Actualmente, el SOA no se menciona explícitamente en el Manual diagnóstico y estadístico de los trastornos mentales, cuarta edición
(DSM-IV), ni en la Clasificación Internacional de
las Enfermedades, décima revisión, aunque lo más
parecido que se incluye es ‘la convicción de emitir
un olor corporal desagradable’ dentro de los trastornos delirantes de tipo somático. Se ha sugerido
[2] que en el DSM-5 aparezca como entidad independiente en el apéndice.
Hasta donde hemos podido investigar, no hay
datos fiables de la prevalencia de este síndrome.
Ateniéndonos a los sujetos con el diagnóstico de esquizofrenia, un 13% presenta alucinaciones olfativas [3]. Si lo observamos en relación con la fobia
social, algunos autores han encontrado similitudes
en los datos demográficos y clínicos entre ambos
grupos diagnósticos [4].
Dada la heterogeneidad del cuadro clínico, los
factores etiológicos que se han relacionado son también múltiples. El factor desencadenante más mencionado es relativo al sentimiento de rechazo en las
relaciones sociales. Lo más frecuente suele ser una
queja de alguien del entorno del paciente sobre un
olor desagradable que genera en el paciente un sen-
CIBERSAM (G. García, J. Sanjuán).
Servicio de Psiquiatría; Hospital
Clínico Universitario (B. Arenas,
J. Gómez, M. Renovell, V. García,
J. Sanjuán). Servicio de Radiología;
Hospital Quirón (G. García).
Universitat de València (F.E. OluchaBordonau, J. Sanjuán). Valencia,
España.
Correspondencia:
Dr. Julio Sanjuán Arias.
Servicio de Psiquiatría.
Hospital Clínico Universitario.
Avda. Blasco Ibáñez, 15.
E-46010 Valencia.
E-mail:
[email protected]
Aceptado tras revisión externa:
05.11.12.
Cómo citar este artículo:
Arenas B, García G, Gómez J,
Renovell M, García V, OluchaBordonau FE, et al. Síndrome
olfatorio autorreferencial: revisión
sistemática. Rev Neurol 2013;
56: 65-71.
© 2013 Revista de Neurología
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B. Arenas, et al
timiento de vergüenza [5]. Este cuadro se ha relacionado también con trastornos neurológicos como
la epilepsia y las malformaciones arteriovenosas;
asimismo, se ha asociado al abuso de sustancias.
Una de las escasas investigaciones de las posibles
bases fisiopatológicas de este síndrome en un estudio de neuroimagen (en un solo caso) detectó mediante una tomografía por emisión de fotón único
con 99Tc-hexametil-propilenamina-oxima una hipo­
perfusión frontotemporal [6].
En relación con el tratamiento, no existe un algoritmo terapéutico consensuado. Los tratamientos
más empleados han sido la psicoterapia (principalmente de tipo conductual), los antidepresivos y los
neurolépticos, de manera aislada o en combinación
[7]. Dada la heterogeneidad tanto del síndrome
como del tratamiento, el pronóstico y la respuesta
terapéutica son también muy variables.
El objetivo de este estudio es realizar una revisión sistemática de lo que se conoce en la actualidad acerca del SOA.
Pacientes y métodos
Se ha realizado una revisión sistemática en la literatura de artículos acerca del síndrome olfatorio autorreferencial que incluyesen algún caso clínico a
través de PsycINFO, PubMed, Medline e ISI Web of
Knowledge.
Los criterios de inclusión utilizados han sido los
propuestos por Philips et al en 2006 [7] y levemente
modificados por Feusner et al en 2010 [2]:
– Preocupación por la creencia de que uno emite
un mal olor, que no es percibido por los demás
(no tiene por qué tener un carácter delirante).
– La preocupación causa un malestar significativo
(humor depresivo, ansiedad, vergüenza...) o discapacidad en el área social, ocupacional u otras
áreas de funcionamiento.
– Los síntomas no son un síntoma de esquizofrenia
u otro trastorno psicótico, y no se deben al efecto
fisiológico de una sustancia (fármaco o droga de
abuso) o a una condición médica general.
Los términos utilizados en la búsqueda inicial han
sido ‘olfactory reference syndrome’, ‘olfactory delusion’ y ‘olfactory hallucination’. La búsqueda se ha
realizado incluyendo el período de tiempo entre
1966 y junio del 2012. Se han valorado para cada
caso: datos epidemiológicos (edad, sexo, estado civil, procedencia, años hasta el diagnóstico y consumo de tóxicos), clínica (humor depresivo, ansiedad,
ideas de referencia, evitación social, conductas re-
66
petitivas de limpieza, calidad del olor, grado de insight y autoolfacción), rasgos disfuncionales de personalidad, acontecimiento desencadenante, tratamiento y su resultado.
Se han encontrado 64 casos redactados en inglés
y español sobre SOA incluidos en 21 artículos [5,6,
8-26]. De los 64 casos, se han excluido nueve. De
éstos, ocho debido a que se terminó por realizar el
diagnóstico de otro trastorno mental (cinco de esquizofrenia, uno de depresión psicótica, uno de
trastorno psicótico sin especificar y otro de trastorno bipolar) y uno por no especificar si se cumplían
los criterios diagnósticos.
Resultados
Datos epidemiológicos
– Sexo: 30 varones (55%) y 25 mujeres (45%).
– Edad: edad media en los varones de 29 años (rango: 17-58 años). De éstos, el 3% estaba casado, el
33% estaba soltero y en el 64% restante de casos
no se especifica. Edad media en las mujeres: 40
años (rango: 16-70 años). De éstas, el 16% estaba
casada, el 4% soltera, el 4% viuda y en el 76% de
los casos no se especifica.
– Procedencia del paciente: Egipto (n = 1), Kuwait
(n = 1), Palestina (n = 1), Jordania (n = 1), Japón
(n = 3), Estados Unidos (n = 3), Colombia (n = 1),
Pakistán (n = 1), Haití (n = 1) o no se especifica
(n = 42).
– Años hasta el diagnóstico: mejor representados
por la mediana (8 años) que por la media (10,45
años). Rango: 0,5-48 años. Durante estos años,
muchos pacientes consultaron con varios especialistas antes de acudir al psiquiatra, fundamentalmente dermatólogos, odontólogos, gastroenterólogos y otorrinolaringólogos.
– Consumo de tóxicos: no existe consumo en dos
casos, en uno hay consumo de alcohol y en el resto (n = 52) no se especifica.
Clínica
Se ha descrito humor depresivo en el 42% de los casos (no existe en el 9% y no se especifica en el 49%),
ansiedad en un 46% (en el 54% restante no se especifica), ideas de referencia (principalmente gestos
relacionados con la nariz) en el 44% (en el 56% restante no se especifica) y evitación social en el 60%
(sin especificarse en el 40% de los casos restantes).
La evitación de acontecimientos sociales conlleva
en muchos casos pérdida del puesto laboral.
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Síndrome olfatorio autorreferencial
Las conductas repetitivas encaminadas a disminuir el olor se han observado en el 35% de los casos
(no se especifican en el resto de los casos), y consisten en ducharse varias veces al día, cambiarse de
ropa interior con excesiva frecuencia o utilizar varias capas de ésta, abusar del desodorante, la colonia y los enjuagues bucales y realizar una dieta que
no favorezca la flatulencia.
En cuanto a la calidad del olor, predominan el olor
corporal desagradable, la halitosis, el olor a heces,
a orina, a sudoración y el olor de la zona genital.
El hecho de que el paciente sea capaz o no de
percibir él mismo el olor sólo se especifica en 9 de
los 55 casos. Cinco pacientes sí percibían su propio
olor, y de éstos, cuatro presentaban un grado de insight nulo y en un caso no se especifica. De los cuatro restantes, uno percibía el olor de manera fluctuante y presentaba un grado de insight nulo, y los
otros tres no eran capaces de percibir el olor: uno
mostraba un grado de insight pobre y dos bueno.
El grado de insight era pobre o nulo en 24 casos,
y en nueve casos los pacientes presentaban un buen
grado de insight. No se especifica en 17 casos.
Cabe señalar que el gran número de casos en los
que no se especifican determinados síntomas dificulta la interpretación de los datos, dado que con
gran probabilidad se haya obtenido un porcentaje
menor al real en cuanto a la frecuencia de aparición
de cada síntoma.
Atendiendo a los rasgos disfuncionales de personalidad, únicamente se especifican en el 10% de los
casos, predominando rasgos del cluster C, principalmente de tipo evitativo.
En 20 de los 55 casos se describe un acontecimiento que se identifica como desencadenante; éstos, en su mayoría, tienen en común el ser o sentirse el paciente objeto de una queja ante un mal olor,
por parte de algún ser cercano o en una situación
social comprometida. Algunos ejemplos serían: burla sobre el olor a pescado hacia una paciente tras
penetración vaginal con dedo en el contexto de una
agresión, acusación de haber expulsado una ventosidad en misa, burla tras orinarse encima en clase y
escuchar en el autobús un comentario sobre la necesidad de usar desodorante.
Eficacia de los tratamientos
El tratamiento más empleado ha resultado ser los
antidepresivos (76% de los casos), seguido de los
antipsicóticos (58%), la psicoterapia (27%), las benzodiacepinas (13%), combinación de antipsicótico y
antidepresivo (7%), desensibilización y reprocesamiento por movimientos oculares –eye movement
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Figura 1. Frecuencia y eficacia de los diferentes tratamientos empleados en el síndrome olfatorio autorreferencial. A pesar de que el tratamiento más eficaz sea la desensibilización y reprocesamiento por
movimientos oculares (EMDR), el número de casos en los que se ha empleado es demasiado pequeño
como para considerarlo el tratamiento de elección.
desensitization and reprocessing (EMDR)– (7%), litio (5%) y blonanserina (2%).
Valorando la eficacia, los tratamientos más eficaces han resultado ser la EMDR (100% de eficacia)
y la combinación de antidepresivo (tricíclico) y antipsicótico (75%).
Para el resto de los tratamientos, el porcentaje de
pacientes que han mejorado tras su instauración ha
resultado menor que el de pacientes que no han mejorado. Los más eficaces han sido los antidepresivos
(principalmente inhibidores selectivos de la recaptación de serotonina), seguidos de la psicoterapia y de
los antipsicóticos. Cabe señalar que, valorando la eficacia de cada familia de antidepresivos por separado,
los inhibidores selectivos de la recaptación de serotonina son efectivos en una mayoría de casos (54%),
algo que no sucede con los tricíclicos, los duales o
los inhibidores de la monoaminooxidasa (Fig. 1).
En términos generales, de los 55 casos, 52 han
recibido tratamiento, y de éstos, 35 (67%) han experimentado una mejoría tras diferentes tratamientos
y 17 (33%) no.
Es importante destacar que, en el 43% de los casos en los que se ha alcanzado la mejoría, ha sido
necesario administrar más de una opción de trata-
67
B. Arenas, et al
Figura 2. Áreas de activación en la resonancia funcional con estímulos emocionales en el paciente.
miento para alcanzar la eficacia, y sólo en el 31%
ésta se ha logrado a la primera.
En numerosos casos no se especifica con claridad si los diferentes tratamientos han llegado a coexistir en el tiempo o no. Esto dificulta la interpretación de los datos en cuanto a eficacia del tratamiento, ya que si se considerase la eficacia global
del tratamiento contando la eficacia de cada tipo de
tratamiento en los casos, y no el resultado final
(mejoría o no) tras todos los tratamientos aplicados
en un mismo caso, la eficacia sería del 39%.
Discusión
Figura 3. Áreas de activación en la resonancia funcional con estímulos emocionales en el control.
68
Tras realizar esta revisión se plantean una serie de
interrogantes: el primero es si está justificado el
mantenimiento de este síndrome como entidad clínica. A pesar de la heterogeneidad de los datos revisados, éstos sí apoyan la existencia del SOA como
una entidad clínica bien establecida. En los 55 casos
de SOA revisados parece justificado el mantenimiento de este síndrome como entidad clínica,
dado que se puede definir de manera clara el perfil
de las personas que lo padecen. Serían personas
(hombres solteros en edad temprana de la vida con
mayor frecuencia) que han pasado varios años de
su vida con un malestar significativo generado por
la creencia de que su cuerpo desprende un olor
desagradable que molesta a las personas de su alrededor. El grado de convicción ante esta creencia es
variable, y podría depender en parte de la capacidad de percibir el propio olor o no. En numerosas
ocasiones, a pesar de que las personas de su entorno niegan la existencia del supuesto olor, los pacientes sufren al interpretar sus gestos y miradas
como burlas, y buscan soluciones a su problema
realizando conductas repetitivas de higiene y acudiendo a diferentes especialistas (dermatólogos,
odontólogos, otorrinolaringólogos...) sin encontrar
la causa del problema ni la solución. Ante esta situación, el paciente presenta ansiedad frente a eventos sociales, y trata de evitarlos, con el resultado de
aislarse progresivamente de la sociedad.
La segunda cuestión es determinar con qué entidad o cuadro clínico está más relacionado este síndrome. El SOA se ha relacionado con el trastorno
delirante, el obsesivo compulsivo, el somatomorfo y
el fóbico [7]. De los resultados obtenidos de esta revisión se extrae que muchas veces el SOA ha tardado en diagnosticarse y se ha comenzado tratando
con antidepresivos, como si fuera un cuadro depresivo, y también que ha existido una creencia de considerar este síndrome un trastorno delirante que
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Síndrome olfatorio autorreferencial
podría responder a antipsicóticos; sin embargo, las
creencias de estos pacientes no siempre tienen un
carácter delirante y de forma aislada la eficacia de
los antipsicóticos es menor que la de los antidepresivos y la psicoterapia. El hecho de que se responda
de manera variable a los diferentes tratamientos
apoya la controversia sobre en qué grupo de trastornos incluir este síndrome, dado que la fisiopatología se desconoce, y existe clínica que apoya a cada
uno de los trastornos mencionados [2].
La falta de especificación de sintomatología en
muchos de los casos revisados es una limitación
importante a la hora de intentar relacionar este síndrome con alguna de las categorías diagnósticas
mencionadas. Aun así, los datos obtenidos apoyan
la relación de este cuadro con el trastorno obsesivocompulsivo y la fobia social, principalmente en cuanto a la repercusión práctica de éste y la afectación
en el funcionamiento habitual de la persona. Por
otro lado, el tipo de proceso mental llevado a cabo
por los pacientes estaría más relacionado con el espectro psicótico.
Se presenta ahora un caso con la idea de colaborar en la respuesta a este interrogante. Se trata de
un varón de 24 años, soltero pero con pareja, que
relató la percepción de que desprendía mal olor
corporal de siete años de evolución. Una crítica a su
olor corporal realizada por su hermano pudo actuar
como desencadenante. A causa de esta percepción,
acudió al otorrinolaringólogo, quien le practicó cirugía de los cornetes nasales, tras la cual presenta
anosmia selectiva.
Inicialmente era capaz de percibir el olor, pero
no así en los últimos años, por lo que basa su creencia en ideas de referencia. Se muestra ambivalente
con respecto a la realidad del olor. En consecuencia, presenta ánimo deprimido, ansiedad, insomnio
de primera y segunda fase así como evitación de situaciones sociales, lo que lo ha llevado al aislamiento social progresivo. Durante un tiempo mantuvo
además rituales obsesivos de limpieza. También ha
repercutido en las relaciones familiares y afectivas.
No existen antecedentes psiquiátricos, ni personales
ni familiares. Refiere consumo de cocaína de los 14
a los 22 años y de cannabis de los 12 a los 21 años.
El paciente se sometió a una prueba de resonancia magnética (RM) funcional para estudiar la respuesta cerebral ante un paradigma de estimulación
emocional. El paradigma consiste en la escucha
pasiva de palabras con contenido neutro y palabras
con contenido emocional [8]. La adquisición de las
imágenes de RM se realiza en un equipo de RM
de 1,5 T. Como resultado, se observan áreas de activación funcional ante la estimulación emocional
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Figura 4. Esquema explicativo del desarrollo del cuadro clínico del síndrome olfatorio autorreferencial.
(p < 0,005 corregida) (Fig. 2). Luego se comparan
los resultados con un control sano del mismo sexo
y edad (Fig. 3).
Se observa que la principal diferencia con un
caso control normal aparece con el estímulo emocional, donde se activan muchas más áreas en el paciente que en el caso control. Aun así, no se activan
tantas como en pacientes con alucinaciones crónicas [27]. La imagen de RM funcional se encontraría, por tanto, a caballo entre la de un sujeto sano y
uno con un trastorno psicótico.
Tomados en conjunto los datos de la bibliografía
y los de este caso, podemos especular que al menos
en muchos casos habría un acontecimiento desencadenante (de base en muchas ocasiones autorre­
ferencial) que llevaría a una conducta evitativa coloreado psicopatológicamente por la personalidad
previa del sujeto (algo sobre lo que existen también
muy pocos datos). Esta conducta desempeñaría un
papel muy importante en el resto de los síntomas.
De este modo, podríamos establecer un posible esquema explicativo de este cuadro (Fig. 4).
La importancia de otorgar el diagnóstico de SOA
a un paciente que acuda a consulta con los síntomas
que lo conforman radica en varios puntos. Por una
parte, y teniendo en cuenta que la primera impresión diagnóstica de un paciente con este cuadro podría ser la de un cuadro psicótico a tratar con neurolépticos, se añade la idea de que el paciente probablemente se beneficie de combinar un antidepresivo
al tratamiento. Por otra parte, hemos visto que estas
personas tardan años en recibir un diagnóstico correcto, tras pasar por varios especialistas, de modo
que el hecho de reconocer esta entidad como sín-
69
B. Arenas, et al
drome facilita el reconocimiento del cuadro por los
diferentes especialistas, lo que contribuiría al inicio
del tratamiento de un modo más precoz. Sería el
propio paciente quien de un modo directo se beneficiaría de este diagnóstico, al poder darle una explicación y un nombre a lo que le sucede.
Finalmente no está claro si existe una base etiopatogénica común de todos estos cuadros. Los resultados de esta revisión no ayudan a determinar
factores de índole orgánica relacionados con el origen y desarrollo del cuadro. Sería de interés contar
con más datos sobre el consumo de tóxicos, así como
la vía de consumo (intranasal, endovenosa, oral)
para poder estudiar si existe alguna asociación,
dado que entre las causas de disfunción olfatoria se
encuentran el ser fumador de cigarrillos y el consumo de drogas [28,29].
Sin embargo, sí se ha hallado en un gran número
de casos la existencia de un factor causal común, que
sería un acontecimiento desencadenante del cuadro,
con una serie de características comunes, como la
alusión al olor del paciente en un contexto social que
le genera un sentimiento de gran vergüenza.
En conclusión, en los últimos años el SOA ha despertado un interés creciente en las investigaciones
en psiquiatría, de modo que ha permitido que se
pueda presentar como una entidad clínica independiente, con unos criterios, y fácil de identificar si se
conoce. No obstante, los estudios realizados hasta
el momento no han logrado dilucidar los factores
causales del síndrome ni se ha llegado a un consenso en cuanto a su tratamiento.
La revisión de la bibliografía y el caso presentado
apunta a que el componente evitativo-fóbico es particularmente relevante en este síndrome. Los datos
de la RM funcional acercan a este paciente al espectro de ansiedad más que al de la psicosis [30,31].
Ante la controversia sobre la clasificación del
síndrome dentro del DSM-5, parece acertada la recomendación realizada por Feusner et al [2] de incluir el síndrome como entidad independiente en el
apéndice a la espera de futuros estudios, dado que
con los conocimientos actuales no se puede clasificar de manera clara dentro de ningún grupo de
trastornos. Esto, por una parte, facilitaría un diagnóstico más temprano de cuadro y, por otra, fomentaría futuras investigaciones para esclarecer la
fisiopatología y la pauta de tratamiento, que son las
incógnitas que actualmente quedan por resolver.
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Olfactory reference syndrome: a systematic review
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Patients and methods. A systematic review of the literature is done (1966-2011) searching for articles about the ORS that
included a case report using PsycINFO, PubMed, Medline and ISI Web of Knowledge. Data obtained from 55 cases were
analyzed to evaluate clinical consistency and heuristic value of this syndrome.
Results. The clinical picture is: social avoidance 60%, depressed mood 42%, 46% anxiety and ideas of reference 44%. In
36% of the 55 cases described an event that is identified as a trigger. The most common treatment is first antidepressants,
second antipsychotics and thirdly psychotherapy, with an overall efficiency of 39%.
Conclusions. The ORS is a clinically well defined syndrome, which would support the idea of ​​being included in the appendix
of DSM-5, as an independent entity. The avoidance behaviour and the traumatic event are the more consistent data. An
integrative model is propose. It also presents the clinical description and results of functional magnetic resonance imaging
of a clinical case.
Key words. Delusion. Olfactory reference syndrome.
www.neurologia.com Rev Neurol 2013; 56 (2): 65-71
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