Revista Dental de Chile 2001; 92 (3): 21-22 Reporte Clínico Quiste Glandular Odontogénico de la Mandíbula Glandular Odontogenic Cyst of the Mandible Resumen Autores: Dra. Sandra Montero R.1 Dra. Adriana Basili E. 1, 2 Dra. M. Loreto Castellón Z.1, 2 1 Servicio de Cirugía Máxilo-Facial. Hospital San Juan de Dios. 2 Asignatura Cirugía, Universidad Mayor. Dirección Postal: Av. Libertador B. O’Higgins 2001. El quiste glandular odontogénico es una lesión rara que fue reconocida como una entidad diferente y tipificada como un tipo de tumor odontogénico por la Organización Mundial de la Salud (OMS). Debido a su rareza, ellos son pobremente caracterizados histologica y etiológicamente. Este estudio describe un quiste glandular odontogénico en una mujer de 45 años de edad, ubicado en la región posterior de la mandíbula y que fue diagnosticado después de una biopsia incisional. La naturaleza poco predecible y potencialmente agresiva de estas lesiones se demuestra en su carácter extensivo, la penetración de la cortical alveolar, el potencial localmente invasivo y la mayor incidencia de recurrencia después de un tratamiento conservador. En vista a esta característica nosotros sugerimos una enucleación total y un fresado cuidadoso del lecho óseo. Summary The glandular odontogenic cyst is a rare benign lesion that was first recognized as a distinct entity in the latest WHO odontogenic tumor classification. This rare lesion had been poorly characterized both in the etiology and the histology. This study describes a glandular odontogenic cyst located in the posterior mandible of a 45 year old woman diagnosed after biopsy. The unpredictable and potentially aggressive nature of this lesion is suggested by the extensive nature , cortical bone involvement ,locally invasive potential, and high recurrence after conservative treatment. We suggest total surgical enucleation and cautious curettage. Key words: jaw ,cyst, odontogenic cyst. Introducción El quiste glandular odontogénico se clasifica como una variedad de quiste odontogénico1, el origen de su nombre esta determinado por la presencia histológica de células mucosas, mucina y formación de ductos glandulares. Su origen aún no es definitivamente establecido, sólo es posible hablar de un origen odontogénico, en relación a lo establecido en diversos estudios.2 En 1987, Padayache y Van Wyke3, describen dos lesiones mandibulares compatibles histológicamente con una combinación de quiste periodontal lateral con un tumor mucoepidermoide.3-5 Estas lesiones recibieron el nombre de quiste glandular odontogénico. Además, en este estudio se estableció el origen glandular de esta lesión, justificado en la presencia de tejido glandular ectópico de localización intraósea.1,5-8 En 1988, Gardner describe esta lesión como una entidad clínico patológica distinta, ya que histológicamente se observaron células mucosas, ductos y espacios glandulares.2-4,7,9 A diferencia de Padayache y Van Wyke3, Gardner plantea un origen odontogénico para este quiste, ya que microscópicamente se observaron esferas epiteliales6 así como calcificaciones irregulares que es posible encontrar tanto en el quiste periodontal lateral, tumor odontogénico adenomatoide y ameloblastoma.3 Sin embargo, el quiste glandular odontogénico es poco frecuente, por lo tanto no es posible es- tablecer definitivamente su origen.10 La baja incidencia de estas lesiones se refleja en el estudio realizado por Koppang et al.11 en 47 casos previamente publicados entre1980 y 1998. Así como, Magnusson et al.8 que establece una incidencia de 0,012% de estos quistes de un total de 5.800 quistes de los maxilares en un período de 19 años. Por lo tanto, solo es posible establecer una aproximación en relación con las características clínicas, radiográficas y las posibilidades de tratamiento. En relación a esto último High et al.5 plantea algunos rasgos que es posible observar en la mayoría de los casos de quiste glandular odontogénico, pero que no son característicos de ellos: · · · · · · · Una localización intraósea. Carácter multilocular. No se encuentran directamente relacionadas con los dientes. Presentan un desarrollo sin etiología definida. Un epitelio de revestimiento no cornificado. Las células mucosas y las seudoformaciones glandulares se encuentran en relación a áreas de epitelio columnar seudoestratificado. Presenta un potencial de crecimiento mucho mayor que el quiste periodontal lateral y tiene una propensión a recurrir, justifi- cando así su clasificación como una entidad distinta.1,12 Clínicamente no existe predilección por sexo o edad.7,13 Sin embargo, Koppang et al.11 en una revisión de 47 casos describe una mayor predilección por hombres con un promedio de edad de 46,7 años en las mujeres y de 50 años en los hombres. Se ubicaría de preferencia en la zona anterior de la mandíbula8, aunque es posible encontrarlo tanto en el maxilar superior como en la zona de la rama y cuerpo mandibular.3,9,11 Los de menor tamaño son asintomáticos, pero al crecer pueden ocasionar una expansión de las tablas óseas. También, es posible observar dolor parestesia y desplazamiento de piezas dentarias con vitalidad positiva, en directa relación con el tamaño de esta lesión.5,11 Se extiende principalmente en la zona apical de las piezas dentarias y en ocasiones parece intedigitarse entre las raíces.11 Radiográficamente la lesión se presenta como una radiolucidez unilocular12, aunque es más común que esta sea multilocular.2,7 Los márgenes son usualmente bien definidos con un borde esclerótico. No presenta características específicas que permitan el diagnóstico diferencial con otro tipo de lesiones quísticas.11 Una vez realizado el examen clínico y radiográfico debe establecerse un diagnóstico diferencial con queratoquiste, ameloblastoma7, Volumen 92.Nº3 - Página 21 Revista Dental de Chile y lesiones como mixoma, granuloma central de células gigantes y displasia fibrosa.14 Las características histopatológicas que identifican este quiste son:12 1. 2. 3. Un revestimiento epitelial plano delgado que puede ser de espesor relativamente uniforme o presentar espesamientos epiteliales focales. Un número variable de pequeñas estructuras glandulares o microquistes dentro del epitelio de revestimiento, y Una capa de células cilíndricas o cuboideas que revisten las estructuras glandulares y sustituyen a la capa superficial del epitelio plano estratificado del revestimiento del quiste. Los espacios glandulares contienen cantidades variables de un producto de secreción positivo al PAS. Hisatomi et al.15, al igual que Gardner9 describen histológicamente un caso de quiste glandular odontogénico asociado con ameloblastoma. También debe establecerse el diagnóstico diferencial con la histología del quiste periodontal lateral y el carcinoma central mucoepidermoide.7 El quiste glandular odontogénico presenta una naturaleza potencialmente agresiva, la cual en muchos casos no es predecible. Esta característica queda de manifiesto en la extensión y el potencial agresivo local. Por lo tanto, el tratamiento establecido puede ser un curetaje o bien la enucleación quirúrgica de la lesión, aunque algunos autores han planteado la resección en bloc de este quiste incluyendo un margen de seguridad de un cm.8 Sin embargo, en relación con el porcentaje de recurrencia de este quiste, el tratamiento indicado y de mayor aceptación es la enucleación quirúrgica, con lo cual se esperaría una recurrencia de 0-3% en un período de control de 2-8 años con un promedio de 5 años.11 Caso Clínico Paciente sexo femenino de 45 años. Consulta derivada por su dentista por presentar una lesión osteolítica en el ángulo mandibular derecho que compromete la pieza 17 y que fue hallazgo radiográfico en un examen clínico de rutina. Sin antecedentes mórbidos. Al examen intraoral se observa un leve aumento de volumen en la zona retromolar derecha, que a la palpación es de consistencia dura e indoloro, cubierto por una mucosa de aspecto normal. Al examen radiográfico se observa una zona radiolúcida de aspecto multilocular, de límites definidos, que se localiza en la región del ángulo mandibular derecho comprometiendo parte de la rama y desplazando a la pieza 17 hacia el ángulo mandibular. Hipótesis diagnóstica: Queratoquiste; Ameloblastoma. Se realiza una biopsia incisional, que establece el diagnóstico de quiste glandular odontogénico. lar odontogénico o quiste sialo-odontogénico ya está establecida y reconocida por la OMS.1,2,7,11 Por lo tanto, el origen odontogénico de este quiste se encontraría de cierto modo determinado. Reafirmando lo planteado por Gardner et al.9 en 1988, y justificado en2: 1. La presencia de esferas epiteliales las cuales se observan frecuentemente en el quiste periodontal lateral y tumor odontogénico adenomatoide. 2. La asociación de uno de los casos clínicos con ameloblastoma. 3. Las calcificaciones capsulares que se encuentran en otros quistes odontogénicos. 4. La presencia de microquistes intraepiteliales es compatible con un origen odontogénico, ya que son posibles de observar en algunos odontomas. 5. Las células mucosas y la presencia de mucina en el lumen de los microquistes epiteliales, es posible de encontrar en quistes odontogénicos con metaplasia mucosa del epitelio de revestimiento. Finalmente, el quiste glandular odontogénico parece representar una variante multilocular y mucoepidermoide de un quiste odontogénico no queratinizado, con características de un quiste periodontal lateral, y cuyo origen puede ser la lámina dental o sus remanentes o bien el epitelio reducido del esmalte.2 Es importante que en su tratamiento se establezca un margen de seguridad considerando su carácter de agresividad local.4,8,11 literatura mundial son escasos. Sin embargo, esta lesión parece representar una variante mucoepidermoide y multilocular, no queratinizada de los quistes odontogénicos, sin características clínicas y radiográficas exclusivas. Por lo tanto, es indispensable la confirmación del diagnóstico a través de un examen histopatológico. 6. Lindh C, Larsson A.: Unusual jaw-bone cysts. J. Oral Maxillofac. Surg. 1990; 48: 258-263. 7. Magnusson B et al.: Glandular odontogenic cyst. Report of seven cases. Dentomaxillofacial Radiology. 1997; 26: 26-31. 8. Chavez J, Richter K.: Glandular odontogenic cyst of teh mandible. J. Oral Maxillofac Surg. 1999; 57: 461-464. 9. Gardner et al.: The glandular odontogenic cyst: an apparent antity. J. Oral Pathol. 1988; 17: 359-366. 10. Barreto et al.: Glandular odontogenic cyst: absence of PTCH gene mutation. J. Oral pathol. Med. 2001; 30: 125-8. 11. Koppang et al.: Glandular odontogenic cyst (sialoodontogenic cyst): report of two cases and literature review of 45 previously reported cases. J. Oral Pathol. Med. 1998; 27: 455-62. 12. Sapp J, Eversole L, Wysocki G.: Patología Oral y Máxilofacial Contemporánea. Primera edición. Pág. 5051. Madrid. Ediciones Harcourt España. 1998. 13. Neville B, Damm D, Allen C, Bouquet J.: Oral and Maxillofacial Pathology. Primera edición. Pág. 509-510. Philadelphia. W. B. Saunders Company. 1995. 14. Hussain K, Edmonson HD, Browne RM: Glandular odontogenic cysts. Diagnosis and treatment. Oral Surg. Oral Med. Oral Pathol. 1995; 79: 593-602. 15. Hisatomi et al.: A case of glandular odontogenic cyst associated with ameloblastoma: correlation of diagnostic imaging with histopathological features. Dentomaxillofac Radiology. 2000; 29: 249-253. Tratamiento definitivo: enucleación del quiste y exodoncia de piezas 17 y 18, con fresado de la cavidad quística. En el macroscópico se comprueba que se trata de una lesión quística. Discusión El quiste glandular odontogénico es una lesión poco frecuente.10,11 Por lo tanto, su diagnóstico resulta difícil de establecer. El caso descrito en este estudio presenta características propias de un quiste glandular odontogénico, sin embargo es posible que sea confundida con otra lesión quística de los maxilares, puesto que las características clínicas y radiográficas no son exclusivas de este quiste tal como lo establecen estudios previos en los cuales se ha descrito como un quiste dentígero, ameloblastoma o quiste periodontal lateral.2,8,14 En relación a esto último, es a través de la histología que podemos llegar a un diagnóstico definitivo, ya que la presencia de células mucosas junto a estructuras del tipo glandular sólo se encuentran en este tipo de quistes.9 La histología y la denominación de quiste glandu- Conclusiones El quiste glandular odontogénico es una lesión ósea poco conocida y de escasa frecuencia, con un origen y clasificación controvertidos. Debido a su baja incidencia, los casos descritos en la Bibliografía 1. Semba et al.: Glandular odontogenic cyst: analysis of cytokeratin expression and clinicopathological features. J. Oral Pathol. Med. 1994; 23: 377-82. 2.Economopoulou P, Patrikiou A.: Glandular odontogenic cyst of the Maxilla: Report of case. J. Oral Maxillofac. Surg. 1995; 53: 834-37. 3. Ficarra et al.: Glandular odontogenic cyst (sialoodontogenic cyst). Int. J. Oral maxillofac. Surg. 1990;19: 331-333. 4. Patron M, Colmero C, Larrauri J.: Glandular odontogenic cyst: Clinicopathologic analysis of three cases. Oral Surg. Oral Med. Oral Pathol. 1991; 72: 71-4. 5. High et al.: The polymorphous odontogenic cyst. J. Oral Pathol. Med. 1996; 25: 25-31. Volumen 92.Nº3 - Página 22