Documento descargado de http://www.elsevier.es el 30/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Rehabilitación (Madr). 2013;47(3):148---153 www.elsevier.es/rh ORIGINAL Relación de la afectación motora con la patología foniátrica en niños con parálisis cerebral A.M. Lagares Alonso a,∗ , N. Lagares Alonso b , J.A. Conejero Casares b y P. Díaz Borrego b a b Departamento de Rehabilitación, Residencia pública asistida de Personas Mayores Montequinto, Sevilla, España Unidad de Gestión Clínica de Rehabilitación de Sevilla, Hospital Universitario Virgen Macarena, Sevilla, España Recibido el 12 de julio de 2012; aceptado el 18 de marzo de 2013 Disponible en Internet el 30 de mayo de 2013 PALABRAS CLAVE Parálisis cerebral; Foniatría; Disfagia; Disartria; Lenguaje; Comunicación; Gross Motor Functional Classification System; Manual Ability Classification System ∗ Resumen Introducción: La parálisis cerebral (PC) incluye trastornos motores por alteraciones no progresivas en cerebro inmaduro que pueden producir patologías de la comunicación y deglución. Objetivos: Relacionar la afectación motora de niños con PC con el desarrollo de patologías foniátricas y conocer su evaluación en hospital de tercer nivel. Material y método: Estudio descriptivo retrospectivo (7 años) con niños con PC de 4-18 años de edad. Se excluyeron pacientes en etapa preverbal, con déficits sensoriales severos y/o trastornos motores por otras enfermedades. Se recogieron datos demográficos, obstétricos y perinatales, ítems del desarrollo psicomotor, niveles motores y de manipulación medidos con las escalas Gross Motor Functional Classification System (GMFCS) y Manual Ability Classification System (MACS) y patologías foniátricas. Se realizó análisis estadístico en el conjunto de datos y por estratos (puntuación de escalas y valoración/no por foniatra). Resultados: Revisamos 3.007 historias (n = 101 según criterios inclusión; 1,7:1 varones). El perfil obstétrico predominante era embarazo normal, bajo peso al nacer y período neonatal con múltiples complicaciones. El nivel cognitivo fue aceptable en el 74,42% (IC 95%, 65,20-83,64%).Un 25,74% (IC 95%, 17,21-34,27%) fue derivado a foniatría. La muestra tenía mayores alteraciones a nivel fonético-fonológico, pero los pacientes con puntuaciones GMFCS-MACS I-III presentaban además múltiples fallos a nivel morfosintáctico y los de GMFCS-MACS IV-V (más afectados en todos los campos medidos) gran prevalencia de disfagia y disartria. Conclusiones: Creemos necesario realizar en niños con PC un screening de comunicación y disfagia desde rehabilitación infantil, apoyándose en resultados de GMFCS y MACS. © 2012 Elsevier España, S.L. y SERMEF. Todos los derechos reservados. Autor para correspondencia. Correo electrónico: [email protected] (A.M. Lagares Alonso). 0048-7120/$ – see front matter © 2012 Elsevier España, S.L. y SERMEF. Todos los derechos reservados. http://dx.doi.org/10.1016/j.rh.2013.03.007 Documento descargado de http://www.elsevier.es el 30/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Relación de la afectación motora con la patología foniátrica en niños con paráli KEYWORDS Cerebral Palsy; Phoniatrics; Dysphagia; Dysarthria; Language; Communication; Gross Motor Functional Classification System; Manual Ability Classification System 149 Relation of motor abnormalities with swallowing disorders in children with cerebral palsy Abstract Introduction: Cerebral palsy (CP) includes motor disorders due to non-progressive alterations in an immature brain that may cause communication and swallowing problems. Aims: The authors have aimed to relate motor conditions of CP children with the development of phoniatrics and to analyze their evaluation in a tertiary hospital. Material and methods: A retrospective descriptive study (7 years) was conducted with children having CP, with an age range of 4-18 years. Exclusion criteria were patients in the preverbal stage of language, with severe sensorial and/or motor deficits due to other diseases. Data were collected on demographics, obstetrics, psychomotor development, motor and manual ability levels. These were measured with the Gross Motor Functional Classification System (GMFCS) and Manual Ability Classification System (MACS) and phoniatric conditions. A statistical analysis was made of the combined data and by strata (Scale score and evaluation/not specific to speech. Results: We reviewed 3.007 histories (n=101 with inclusion criteria. Males 1.7:1). The most common obstetric profile was normal pregnancy, low birth weight and neonatal period with multiple complications. Cognitive level was described as normal in 74.42% (95% CI, 65.20-83.64%) of the records of the patients. A total of 25.74% (95% CI: 17.21-34.27%) were referred to a Language Unit. The sample showed greater alterations on the phonetic-phonology level. However, patients with GMFCS and MACS I-III scores also had multiple problems on the morphosyntactic level and those with GMFCS-MACS IV-V levels (more affected in all the fields measures) had great prevalence of dysphagia and dysarthria. Conclusions: We consider that children with CP should be screened for communication and dsyphagia from child rehabilitation, based on the results of GMFCS and MACS. © 2012 Elsevier España, S.L. and SERMEF. All rights reserved. Introducción El término parálisis cerebral (PC) describe un grupo de trastornos del desarrollo del movimiento y de la postura que causan limitación en la actividad, atribuidos a alteraciones no progresivas que ocurren en un cerebro inmaduro. Las anomalías motoras se pueden acompañar de epilepsia, déficits sensoriales, cognitivos, perceptivos, de la comunicación y del comportamiento1 . El nacimiento pretérmino es el antecedente más frecuente, siendo solo el 6-7% resultante de un cuadro hipóxico perinatal2 y en un 80% tiene origen prenatal, aunque no pueda ser demostrado con frecuencia (30% idiopáticas)3 . Se suele asociar a malformaciones congénitas (p < 0,001)4 . Dependiendo del área cerebral lesionada, encontraremos distinta afectación. En relación con el habla existen fallos motores como las alteraciones del tono muscular, la postura, la mímica, la articulación (disartria o anartria) y los reflejos orales. En ocasiones presentan alteraciones de la respiración, la voz5---8 y dificultades para la alimentación. La disfagia puede darse tanto por la espasticidad como por la debilidad en la musculatura peribucal y faríngea9---12 y a veces se manifiesta únicamente como babeo. Para el tratamiento fonologopédico de la PC se debe tener en cuenta la edad del paciente, su nivel cognitivo, el estado general, las enfermedades asociadas y las perspectivas de la familia con su hijo. Algunos podrán ejercitar la comunicación verbal, otros deberán beneficiarse del uso de sistemas alterativos-aumentativos de la comunicación (SAAC) o conformarse con una comunicación puramente gestual. Los SAAC son sistemas no orales de comunicación (objetos, dibujos, símbolos, sintetizadores de sonidos. . .) empleados para fomentar (aumentativos), complementar o sustituir el lenguaje oral (alternativos), estimular su relación social y mejorar su calidad de vida. El objetivo principal de nuestro trabajo es evaluar la relación entre la afectación motora del niño con PC, medida con las escalas Gross Motor Functional Classification System (GMFCS)13 y Manual Ability Classification System (MACS)14 , con el desarrollo de patología foniátrica y conocer (objetivo secundario) de qué forma son evaluadas en un hospital de tercer nivel. Decidimos estandarizar el registro de las afecciones motoras con las 2 escalas antes mencionadas para darle objetividad y uniformidad. La primera también ha sido usada en la literatura para otros trabajos de foniatría15-20 , pero añadimos la MACS por la cercanía de la representación cortical de la mano con la de las estructuras orofaciales que intervienen en el habla, por estar recomentada por varios autores por su facilidad de uso y la buena correlación que muestra con la GMFCS, y por la mejor aplicación en pacientes con afectación tanto unilateral como bilateral que otras, como la Bimanual Fine Motor Function21,22 . No tenemos conocimiento de ningún artículo en la literatura científica actual que relacione conjunta y cuantitativamente la capacidad motora general y la manipulación de los sujetos con el lenguaje y la disfagia, aunque algunos se aproximen estudiando la capacidad motora con los déficits neurológicos, con la disfagia o con la disartria por separado15---19 . Estudios como el nuestro podrían suponer un avance científico si la puntuación de estas escalas fuese proporcional a la aparición de dichas patologías. El médico rehabilitador tendría un Documento descargado de http://www.elsevier.es el 30/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. 150 planteamiento general de la situación motora de los niños y además podría clasificarlos en niveles de riesgo de padecer problemas de comunicación o de deglución, y ser enviados al foniatra precozmente sin aumentar los tiempos de consulta, pues son escalas que se usan de rutina en niños con PC. Material y método Se ha realizado un estudio descriptivo retrospectivo con historias clínicas de niños con PC de la Unidad de Rehabilitación Infantil de un hospital de tercer nivel, referentes al período comprendido desde el 1 de enero de 2003 al 1 de enero de 2010 (7 años). Se incluyeron pacientes con PC de edades comprendidas entre 4-18 años de edad (desde la edad de «explosión» del lenguaje hasta el final del crecimiento), dados de alta de la Unidad de Rehabilitación Infantil por su problema motor. Se excluyeron niños en etapa preverbal, con déficits auditivos o visuales severos y con trastornos motores debido a otras enfermedades. Se fabricó una hoja de cálculo con el programa Microsoft Office Excel 2007, con datos sociodemográficos, motivo de consulta y antecedentes obstétricos y perinatales. Se incluyeron los ítems principales del desarrollo motor (control cefálico y marcha), el nivel cognitivo y el lenguaje, el tipo de PC y los diagnósticos asociados. Se evaluó la función motora cuantitativamente con los test GMFCS13 y MACS14 . Posteriormente, se revisaron las historias clínicas de los pacientes enviados a foniatría y analizamos la exploración física y el diagnóstico. Se recogieron fechas de primera y última consultas, motivo de derivación y profesional, fecha con la que empezaron a hablar y existencia de prelenguaje. Se tuvieron en cuenta la presencia de hábitos nocivos orales, alteraciones odontofaciales, prevalencia de deglución inmadura y posibilidad de realizar praxias orofaciales básicas (examen de los órganos fonoarticulatorios claves). Entre ellas se incluyeron la movilidad de la lengua y la suficiencia de la musculatura oral (bucinadores, orbicular de los labios, risorio) y facial (masticadores. . .).Se estudió la disfagia orofaríngea, más frecuente en PC por el control voluntario que requiere. Se recopiló la afectación en morfosintaxis, fonética, semántica o pragmática del lenguaje de forma cualitativa. Se detalló la existencia y tipo de disartria, y se observó la posición de la lengua y la inteligibilidad del habla. Los datos obtenidos se analizaron estadísticamente con el programa SPSS versión 18.0 en el conjunto del tamaño muestral, y por estratos según puntuación de escalas y según hubiesen sido valorados o no por foniatría. Primero se realizó un análisis estadístico descriptivo de cada variable en el total de la muestra. Posteriormente, se eligió para la comparación entre variables cualitativas la prueba exacta de Xi-cuadrado con respuestas dicotómicas ante los distintos datos y se realizaron tablas de contingencia con un nivel de significación estadística del 0,05. Resultados Se revisaron 3.007 historias clínicas de altas, de las cuales, de 110 niños que presentaban PC, solo 101 cumplían los criterios de inclusión (niños: niñas 1,7:1), derivados en su mayoría (98%) por Neuropediatría, fundamentalmente por retraso psicomotor o para valoración de alteraciones A.M. Lagares Alonso et al Tabla 1 Diagnósticos añadidos al de parálisis cerebral más frecuentes Diagnóstico Porcentaje Intervalo de confianza del 95% Alteraciones ortopédicas Epilepsia Retraso psicomotor Estrabismo convergente corregido 73,33 63,32-83,34% 20 16 13,33 0,95-29,05% 7,70-24,30% (IC 95%, 5,64-21,02%) ortopédicas (21,78% [IC 95%: 13,73-29,83%] cada una). El perfil obstétrico general era: embarazos patológicos (69,31% [IC 95%: 67,27-80,34%]), partos vaginales (62,38% [IC 95%: 52,93-71,83%]) frente a las cesáreas (37,62% [IC 95%: 28,17-47,07%]),muy bajo peso al nacer (32,67% [IC 95%:23,53-41,82%]) y período neonatal complicado (85,15% [IC 95%: 78,21-92,09%]); las complicaciones más frecuentes eran las respiratorias (35,64% [IC 95%: 26,30-44,98%]) o neurológicas (25,74% [IC 95%: 17,21-34,27%]). El control cefálico se consiguió en el 56,41% (IC 95%: 45,41-67,41%) en rangos temporales de normalidad, sin embargo, la marcha bien era tardía bien ausente en el 82,36% (IC 95%: 80,12-90,30%). El nivel cognitivo estaba descrito como normal en el 74,42% (IC 95%: 65,20-83,64%) con buena empatía y adecuadas atención y persecución ocular, y el lenguaje, adecuado en un 39,51% (IC 95%:28,86-50,16%).El patrón patológico que más se repitió fue la comprensión conservada con alteraciones en la expresión (41,98% [IC 95%: 31,23-52,73%]). En la Unidad de Rehabilitación Infantil, solo un 6,93% (IC 95%: 1,98-11,88%) fue diagnosticado de disfagia y un 5,94% (IC 95%: 1,33-10,55%), de disartria. El tipo de presentación clínica de la PC más prevalente fue la tetraplejía espástico-distónica (fig. 1). Encontramos que el 74,26% (IC 95%: 65,72-82,78%) tenía otros diagnósticos clínicos asociados (tablas 1 y 2). Las distribuciones de las puntuaciones de las escalas motoras empleadas se muestran en la figura 2, y la buena correlación entre ambas en nuestra cohorte en la figura 3. Solo el 25,74% (IC 95%: 17,21-34,27%) de la muestra llegó al foniatra, la mayoría provenientes de Rehabilitación Infantil (80,77% [IC 95%: 65,62-95,92%]) con una edad media de 4,7 ± 2 años (IC 95%: 3,82-5,57%). El 38,46% (IC 95%: 19,76-57,16%) acudió para estudio general del foniatra y el 30,77% (IC 95%: 13,03-48,51%) por retraso del lenguaje. El 42,31% (IC 95%: 23,32-61,30%) comenzó a hablar antes de los 18 meses; solo un 23,08% con etapa de prelenguaje (IC 95%: 6,88-39,28%). No tenemos constancia de hábitos nocivos orales, más que el uso prolongado del Tabla 2 Alteraciones ortopédicas más prevalentes Alteraciones ortopédicas Porcentaje Intervalo de confianza del 95% Raquis Caderas Pies 54,54 16,36 29,09 41,38-67,70% 6,58-26,14% 17,09-41,09% Documento descargado de http://www.elsevier.es el 30/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Relación de la afectación motora con la patología foniátrica en niños con paráli 151 A A 28,71% Hemiplejia I 45,54% 28,71% Diplejia 41,58% Tetraplejia II III 25,74% IV V 11,88% 7,92% B 9,90% Derecha 46,43% Izquierda 53,57% B I 18,81% II III 42,57% C 5,56% 2,78% 5,56% IV 15,84% 8,33% V Espástica Espástica-Distónica 8,91% 13,86% Espástica-Atetósica Atáxica 77,78% Hipotónica Figura 1 Tipo de parálisis cerebral en la muestra. a) Distribución de la focalidad neurológica en la muestra. b) Distribución de la lateralidad de la hemiplejía en la muestra. c) Tipo de tetraplejía que presentaban los pacientes según el tono muscular. biberón y/o chupete. Las alteraciones odontofaciales prevalentes fueron las maloclusiones dentales y el bruxismo (26,92% [IC 95%: 9,87-43,97%]cada una). El 19,23% (IC 95%: 4,08-34,38%) de los sujetos presentaba deglución inmadura. Las praxias orofaciales que más fallaban eran las linguales (65,38% [IC 95%: 47,09-83,67%]) y las masticatorias (30,77% [IC 95%: 13,03-48,51%]).Tenía babeo o disfagia el 42,31% (IC 95%: 23,32-61,30%) e hipotonía bucal el 23,08% (IC 95%: 6,88-39,28%), con interposición lingual en el 30,77% (IC 95%: 13,03-48,51%).La principal afectación del lenguaje se dio a nivel fonético-fonológico(84,61% con IC 95%), destacando las dislalias (38,46% [IC 95%: 19,76-57,16%] omisiones y/o simplificaciones lingüísticas) (tabla 3). El habla era disártrica en el 42,31% (IC 95%: 23,32-61,30%), espástica en el 63,64% Figura 2 Resultados (en porcentaje) del nivel motor muestral con la escala de GMFCS (a) y MACS (b). (IC 95%: 35,21-92,07%) e inteligible en un 53,85% (IC 95%: 34,69-73,01%). Solo 3 niños usaban algún SAAC. En pacientes con puntuaciones en GMFCS y MACS más favorables (I-III), predominaban los déficits en morfosintaxis y en los de peor nivel motor, la disartria y la disfagia, la última de forma estadísticamente significativa, como también lo eran las alteraciones en el uso del lenguaje en el grupo GMFCS-MACS IV-V (tabla 4) . Tabla 3 Afectación de los distintos campos del lenguaje en la cohorte Campo afectado Porcentaje Intervalo de confianza del 95% Fonética y fonología Morfosintaxis Semántica Pragmática 84,61 42,31 23,08 26,92 70,74-98,48% 23,32-61,30% 6,88-39,28% 9,87-43,97% Documento descargado de http://www.elsevier.es el 30/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. 152 A.M. Lagares Alonso et al Tabla 4 Afectación en lenguaje y deglución según estratos de clasificación motora Campo afectado GMFCS-MACS (I-III), % GMFCS-MACS (IV-V), % p Fonética Morfosintaxis Pragmática Semántica Inteligibilidad Disfagia Disartria 72,73 36,36 10,00 10,00 10,00 14,29 27,27 83,33 55,56 62,50 50,00 44,44 80,00 70,00 0,538 0,391 0,019 0,060 0,089 0,008 0,050 Discusión La comunicación en niños con PC es fundamental, tanto para satisfacer sus necesidades básicas (comida, aseo. . .) como para adaptarse a un medio al que tienen difícil acceso por su discapacidad. La evaluación es compleja y existen pocos tests específicos adaptados, pues es preciso un nivel de manipulación o de control orofacial que muchos no poseen. Aunque en la última década se ha vuelto a despertar el interés por la PC, los estudios se centran más en la evaluación de la actividad motora. Los que más se asemejan a nuestro estudio son el de Parkes et al.17 que analizaron en 1.357 pacientes con PC la relación entre la función motora (GMFCS) y las dificultades para tragar saliva o masticar, el babeo excesivo y los problemas en la comunicación (excluyendo la disartria) e interpretaron que estas dificultades eran más frecuentes en pacientes con peores puntuaciones en GMFCS y con mayores déficits intelectuales; y el de Otapowicz et al.23 que estudian la disfagia y la disartria según el tipo de PC, pero no emplea estas escalas. En varios artículos17,19,23 se estudia la disfagia en relación con la afectación motora del niño con PC y resaltan que existe una relación estadísticamente significativa entre disfagia y disartria y una mayor asociación de la primera con las formas más severas de PC, como ocurre en nuestro trabajo (p < 0,008 vs. p < 0,044 del artículo de Otapowicz et al.). Según este autor, la disfagia orofaríngea se debía sobre todo a una disfunción motora de labios y lengua 35 30 (praxias más afectadas en nuestro registro, las linguales y las masticatorias) y existía una mayor afectación en la expresión que en la comprensión23 . En comparación con los estudios precedentes, contamos con información de pacientes desde el nacimiento hasta el final del crecimiento. Si comparamos los antecedentes obstétricos y perinatales, encontramos que a pesar de estar recogida la prematuridad como antecedente más frecuente, en nuestra cohorte son las cesáreas. La prevalencia de hipoxia perinatal que obtuvimos fue superior a la descrita (35,64 vs. 6-7%)2 y la prevalencia de PC idiopática, inferior (2,9 vs. 30%)3 . Llama la atención el gran porcentaje de pacientes no enviados a Foniatría, pero correspondían a niveles motores extremos (GMFCS I-MACS I o GMFCS V-MACS V), por lo que bien presentaban patología foniátrica muy leve, que pudiese pasar inadvertida o el estado motor era tan precario que desviaba la atención de otras afecciones. Los pacientes con puntuaciones en GMFCS y MACS más favorables presentan patología foniátrica menos llamativa que aquellos con niveles IV-V, mientras que en los niños con peores puntuaciones, cabe esperar peor control de la motilidad orofacial y más afectación en la expresión del lenguaje y peor control de la musculatura cervical o del tronco, que favorezcan una peor deglución. Podemos afirmar que la detección de la patología del lenguaje y la deglución en niños con PC es importante para diseñar un plan integral de tratamiento. Es necesario realizar screening de estas afecciones desde rehabilitación infantil, apoyándose en los resultados de GMFCS y MACS, pero se necesitan más estudios para aplicar estos resultados a la práctica clínica diaria. 25 Responsabilidades éticas 20 15 Protección de personas y animales. Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales. 10 5 0 I II III IV V MACS I II GMFCS III IV Confidencialidad de los datos. Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes. V Figura 3 Correlación de ambas escalas en número de personas del total muestral. Coeficiente de correlación de Pearson = 0,87. Derecho a la privacidad y consentimiento informado. Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes. Documento descargado de http://www.elsevier.es el 30/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Relación de la afectación motora con la patología foniátrica en niños con paráli Conflicto de intereses Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses. Bibliografía 1. Rosenbaum P, Paneth N, Leviton A, Goldstein M, Bax M. A report: the definition and classification of cerebral palsy. Dev Med Child Neurol. 2007;49 Suppl 109:1---8. 2. Nelson KB, Ellenberg JH. Antecedents of cerebral palsy: multivariate analysis of risk. N Engl J Med. 1986;315:81---6. 3. Cans C, de la Cruz J, Mermet MA. Epidemiology of cerebral palsy. Pediatr Child Health. 2008;18:393---8. 4. Pharoah POD. Prevalence and pathogenesis of congenital anomalies in cerebral palsy. Arch Dis Child Fetal Neonatal. 2007;92:489---93. 5. Pirila S, van der Meere J, Pentikainen T, Rusu-Niemi P, Korpela R, Kilpinen J, et al. Language and motor speech skills in children with cerebral palsy. J Commun Disord. 2007;40:116---28. 6. Ansel BM, Kent RD. 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