Osteocondroma costal como causa infrecuente de hemotórax

Osteocondroma costal como causa infrecuente de hemotórax.
Revisión de la literatura a propósito de un caso
R. Hidalgo Carvajal, A. Ortega González, D. García Aguilar, E. López Gabaldón,
Mª.V. Valeri-Busto González
Servicio de Neumología. Hospital Virgen de la Salud. Toledo
Los osteocondromas o exóstosis osteocartilaginosas son las neoplasias benignas más frecuentes del esqueleto torácico,
a pesar de lo cual son excepcionales. Pueden encontrarse lesiones aisladas o múltiples, formando entonces parte de un
trastorno genético, la exostosis cartilaginosa múltiple hereditaria. El hemotórax espontáneo es una presentación inusual
de las exostosis costales Se describe el caso de un varón de 34 años con hemotórax espontáneo, secundario a una exostosis costal aislada, demostrada por técnicas de imagen. Se realizó tratamiento quirúrgico mediante toracotomía y resección de la lesión.
Palabras clave: Hemotórax; Exostosis costal; Osteocondroma.
Exostosis or osteochondromas are the most frecuent benign neoplasm of the thoracic cage. They are rare though. They
can present as isolated lesions, being multiple in case of a genetic disorder, the hereditary multiple exostosis. Spontaneus
hemothorax is an unusual presentation of the costal exostosis. We report the case of a thirty-four year old male with a
spontaneous hemothorax secondary to an isolated costal exostosis, demostrated by thoracic radiology. The treatment performed was surgery, with thoracotomy and lesion resection.
Key words: Hemothorax; Costal exostosis; Osteochondroma.
INTRODUCCIÓN
El hemotórax es la presencia de sangre en la cavidad pleural, definida por un hematocrito en líquido pleural mayor del 50%
del hematocrito sanguíneo. La mayoría son secundarios a traumatismos y yatrogénicos. Con menos frecuencia se deben a una
serie de patologías no traumáticas, como la rotura de aneurisma
aórtico, metástasis pleurales, anticoagulación por enfermedad
tromboembólica y en un reducido número de casos el hemotórax catamenial. Se han descrito otras causas excepcionales de hemotórax no traumático, entre las que se encuentra la exostosis costal, aislada o en relación a la exostosis múltiple hereditaria. Presentamos un caso de hemotórax en un paciente joven secundario
a una exostosis costal aislada.
OBSERVACIÓN CLÍNICA
Varón de 34 años, trabajador de la construcción, no alergias
medicamentosas conocidas, fumador de un paquete de tabaco al
Correspondencia: Dr. Hidalgo Carvajal. Servicio de Neumología.
Hospital Virgen de la Salud. Avda. de Barber, 30. 45004 Toledo
E-mail: [email protected]
Recibido: 28 de enero de 2008
Aceptado: 25 de febrero de 2008
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día hasta un mes previo al ingreso; antecedentes de fiebre Q, ulcus duodenal, presentó traumatismo torácico por precipitación
hace años. Realizaba una vida activa con buena clase funcional.
Acudió a Urgencias por clínica de una semana de evolución de
dolor en hemitórax izquierdo de características pleuríticas, disnea
progresiva que se hace de mínimos esfuerzos y febrícula. Negaba tos o expectoración.
A la exploración física la temperatura era de 37º C, tensión arterial de 120/70 mmHg; la auscultación cardiaca era rítmica y la
pulmonar presentaba disminución acusada del murmullo vesicular en dos tercios inferiores de hemitórax izquierdo, siendo el resto de la exploración anodina.
En las pruebas complementarias el sistemático sanguíneo
revelaba una leucocitosis de 12.800 leucocitos/ml con 78% de
neutrófilos, 13% de linfocitos y 6% de mononucleares, la hemoglobina era de 13 g/dl, hematocrito (Hto) 38% y plaquetas 376.000
ml. La velocidad de sedimentación era de 55 mm 1ª hora. La bioquímica no mostraba alteraciones relevantes. La gasometría arterial basal al ingreso presentaba los siguientes valores: pH: 7,45,
pO2: 60 mmHg, pCO2: 33 mmHg.
En el estudio radiológico inicial (Fig. 1) se objetivaba un derrame pleural izquierdo que ocupa dos terceras partes del hemitórax izdo. Se realizó una toracocentesis diagnóstica obteniéndose líREV PATOL RESPIR 2008; 11(3): 130-133
sideró como derrame pleural hemático en relación a osteocondroma costal. Tras el alta se realizó de forma programada cirugía de
resección de dicha lesión. En el estudio histológico de la pieza resecada se objetivó un osteocondroma con signos de isquemia (lesión sobreelevada dependiente de la cortical, con un recubrimiento cartilaginoso y hueso esponjoso en el centro). Posteriormente
el paciente ha seguido revisiones a lo largo de dos años sin recurrencias, encontrándose asintomático en todo momento.
Figura 1. Radiografía anteroposterior de tórax al ingreso que muestra
derrame pleural en hemitórax izquierdo. Deformidad en parrilla costal
izquierda.
quido de aspecto hemático, con un Hto del 18%, 6.100 leucocitos/ml
con 50% de neutrófilos, 33% de linfocitos. El pH del líquido era de
7,34, la glucosa de 96 mg/100 ml, proteínas: 5,5 g/100 ml, LDH:
806 mU/ml, ADA: 24 U/l, amilasa: 30 mU/ml. Los cultivos del líquido pleural fueron negativos. En la biopsia pleural se objetivó una
hiperplasia mesotelial, con citología negativa para malignidad. La
exploración fibrobroncoscópica fue normal, así como el estudio citológico y microbiológico del aspirado bronquial.
En la TAC torácica (Fig. 2), se evidenció un derrame pleural izquierdo y se objetivaba una lesión exofítica ósea dependiente del
7º arco costal izqdo. que se continuaba con la cortical y medular
normal de la costilla, siendo compatible con osteocondroma costal.
Se procedió a la colocación de un drenaje pleural, evacuándose 1
litro de líquido hemático. El paciente evolucionó de forma favorable tras evacuación del derrame y tratamiento antibiótico con ceftriaxona, persistiendo al alta pequeño derrame pleural izquierdo con
discreto engrosamiento pleural adyacente. Tras el estudio realizado se descartó un origen neoplásico o infeccioso, por lo que se con-
A
DISCUSIÓN
El hemotórax se define por la presencia de un hematocrito en
líquido pleural mayor del 50% del hematocrito en sangre periférica. La mayoría se producen como consecuencia de traumatismos
torácicos, penetrantes o no; ocasionalmente son yatrogénicos, como
tras la colocación de catéteres venosos centrales percutáneos1,2. Los
hemotórax espontáneos, no traumáticos, son infrecuentes. Entre
sus causas figuran la afectación neoplásica de la pleura y pulmón3,
las coagulopatías o tratamientos anticoagulantes, el tromboembolismo pulmonar, la ruptura de estructuras vasculares intratorácicas
(aneurisma aórtico, malformaciones arteriovenosas)4, e intraabdominales5. Otras condiciones infrecuentes descritas son el hemotórax catamenial, y los secundarios a alteraciones costales, como
en nuestro caso. En situaciones excepcionales no se encuentra ninguna causa, considerándose como hemotórax idiopáticos6.
Los osteocondromas son lesiones relativamente frecuentes
que se originan por un crecimiento aberrante de tejido normal. La
afectación costal se da en un 1% de todos los osteocondromas,
suelen producirse en la unión osteocondral, como una protuberancia ósea de aspecto pedunculado7. Los osteocondromas costales pueden ser únicos o estar en relación con la exostosis múltiple hereditaria (EMH), trastorno genético con herencia autonómica dominante, caracterizado por la formación de osteocondromas en múltiples localizaciones, usualmente huesos largos. Se
desarrollan en la infancia y su crecimiento se detiene en la pubertad. Suelen ser asintomáticos, descubriéndose de forma casual
al realizar radiografía de tórax, o tras notar una tumoración dolorosa o deformidad ósea8. La transformación maligna es una complicación rara en niños con exostosis solitaria, por el contrario
existe un alto rango de degeneración sarcomatosa en MHE (hasta el 20% según algunos autores)9.
B
Figura 2. A) TAC tórax: derrame pleural izquierdo. Lesión exofítica ósea dependiente del 7º arco costal izquierdo que se continúa con la cortical y
medular normal de la costilla. B) Reconstrucción multiplanar de una parrilla costal.
R. Hidalgo et al. Osteocondroma costal como causa infrecuente de hemotórax. Revisión de la literatura a propósito de un caso
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El sangrado dentro de la cavidad torácica se produciría por la
erosión de vasos intercostales o la pleura debido a la fricción de
la exostosis en su crecimiento, pudiendo provocar laceraciones
del pulmón, diafragma o incluso el pericardio. En ocasiones no se
hallan puntos de sangrado activo tras la cirugía, por lo que Uchida y cols. sugieren otro mecanismo de hemotórax asociado a exostosis costal: la pleura parietal o visceral no estarían ambas laceradas, pero existirían cambios focales inducidos por la fricción,
con dilataciones vasculares secundarias, que podrían romperse de
forma espontánea provocando el hemotórax10 . Se han descrito casos de neumotórax asociado11.
Desde la primera descripción en 1973 de un hemotórax secundario a exostosis costal12 se han publicado 20 casos8-13,15-27 ,
con una edad de presentación entre los 3 y 36 años, la mayoría en
niños y adolescentes, predominando en varones. En 12 casos se
trataba de lesiones costales solitarias, mientras que 8 presentaban
exostosis cartilaginosa múltiple. La presentación clínica suele ser
dolor pleurítico, asociado a sensación disneica. Se han descrito
casos de shock hemorrágico13, aunque lo habitual es que sea bien
tolerada hemodinámicamente.
Las pruebas de imagen sugieren el diagnóstico al poner de relieve lesiones costales, que pueden ser visibles ya en la radiografía simple de tórax en algunos casos, aunque en la mayoría
se diagnostica en la TAC torácica, que permite a su vez una valoración más precisa de la morfología de la lesión, su localización,
extensión y relación con las estructuras adyacentes. Las reconstrucciones multiplanares ofrecen una mejor caracterización de lesiones no definidas con claridad en imágenes axiales (como ocurre si la lesión es paralela al arco costal o en la región supraclavicular)6.
El tratamiento incluye el drenaje del hemotórax, aconsejándose asociar tratamiento antibiótico14. Algunos autores proponen manejo conservador tras evacuación del hemotórax, recurriendo a la cirugía si éste recurre15, aunque la mayoría propugnan resección de la lesión mediante toracotomía o toracoscopia,
dado el riesgo de recidiva, incluso en el caso de que se trate de un
hallazgo casual en paciente asintomático. La evolución clínica
suele ser favorable, como en nuestro caso, sin presentar complicaciones significativas.
La exostosis costal se debe considerar en el diagnóstico diferencial del hemotórax no traumático, fundamentalmente en niños y jóvenes, sin alteración de la coagulación, sugiriéndose el
diagnóstico fácilmente mediante pruebas de imagen.
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REVISTA DE PATOLOGÍA RESPIRATORIA VOL. 11 Nº 3 - JULIO-SEPTIEMBRE 2008