análisis de 53 casos intervenidos en Maracaibo Neoplasias de estirpe ependimaria: amilisis el lapso 1990-1998 (Venezuela), durante ellapso L.Rodríguez; D. Cardozo; O. Molina y J. Cardozo S. Prieto; lColina; L.Rodriguez; Facultad de Medicina, Universidad del Zulia. Maracaibo, Zulia, Venezuela Resumen Summary Objetivo. La revision revisión y analisis análisis de los Objective. To review and analyze the features of Ios casos de tumor de estirpe ependimaria, segun según verificacion verificación neuropatologica, neuropatológica, neuropatologically verified tumors of ependymal origin operated in Maracaibo (Venezuela) in order to compare operados en hospitales de Maracaibo, Venezuela, con Documento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com para with uso personal, prohíbe la transmisión de authors. este documento por cualquier m la finalidad de thosesereported by other comparar y contrastar nuestros resulta-el 19/11/2016. our Copia results Material and methods. The clinical charts of 53 patients with dos con otros previamente publicados. Material y metométodos. Se revisaron las historias clinicas clínicas correspondientes the neuropathological diagnosis of ependymal derived a 53 pacientes con diagnostico diagnóstico de tumor de estirpe ofMaracaibo tumor operated in different hospitals of Maracaibo betependimaria intervenidos en diferentes hospitales de ween July 1st. 1990 and June 301998 were reviewed. The variables analyzed included age, gender, tumor locaMaracaibo durante el período periodo 1100 de Julio de1990 - 30 tion and histological diagnosis. From the neuropathode Junio de 1998. Las variables analizadas incluyeron genero, localizacion diagnostico defiedad, género, localización tumoral y diagnóstico logical point of view tumors were classified as follows: nitivo. Desde el punto vista neuropatologico neuropatológico las lesiosubependymoma, classic ependymoma, myxopapillary nes se clasificaron en subependimoma, ependimoma ependymoma, anaplastic ependymoma, and primitive clasico, clásico, ependimoma mixopapilar, ependimoma anapláanaplaneuroectodermal tumor with ependymal differentiasico y tumor primitivo neuroectodermico neuroectodérmico con diferention (ependymoblastoma). Results. The majority of the ciacion ependimaria (ependimoblastoma). Resultados. ciación lesions (90.5%) were intracranial and 58.4% of these Las lesiones intracraneales constituyeron el 90.5% de were located in the supratentorial compartment. Spinal los casos, de estas el 58.4% se consiguieron albergadas cord neoplasms accounted for 9.4% of the present en el compartimento supratentorial. Los tumores origiseries. 58.4% of the tumors became clinically eloquent nados en el cordon cordón espinal representaron el 9.4% del during the first two decades of life. Conclusions. Anaplastic ependymomas outnumbered the other variants clínica se hizo manitotal de los casos. La elocuencia clinica décadas de la fiesta en pacientes de las primeras dos decadas and showed a high incidence in childhood and adolesvida en 58.4% de los casos. Conclusiones. Los ependicence. anaplasicos representaron la entidad más momas anaplásicos mas frecuente en la presente serie con una alta incidencia en KEY WORDS: Anaplastic ependymoma. Ependymoma. niiios y adolescentes. niños Ependymoblastoma. Filum tenninale. terminale. Mixopapillary ependymoma. Subependymoma. Supratentorial. Ventricle PALABRAS CLAVE: Ependimoma. Ependimoblastoma. anaphisico. Ependimoma mixopapilar. Filum Ependimoma anaplásico. Introduccion Introducción Ventriculo. terminale. Supratentorial. Subependimoma. Ventrículo. Los ependimomas se definen como neoplasias originadas de las células celulas ependimarias que tapizan los ventrículos ventriculos cordón espinal. espiñal. Estos tumocerebrales y el canal central del cordon Ependymal derived neoplasms: Analysis of 53 cases res también tambien pueden tener su génesis genesis a partir de restos epenoperated in Maracaibo, Venezuela, during the lapse dimarios engastados en la sustancia blanca cerebrap,15. Las 1990-1998 neoplasias de estirpe ependimaria constituyen entre el 2 y el 5% de todos los tumores cerebrales y entre el 5 y el 10% de los crecimientos que asientan en el sistema nervioso central de los nifios niños 2,IO,24, en quienes estos tumores aparecen alberNeurocirugía 2000; 11: 184-188 Neurocirugia gados en el compartimento infratentorial en aproximada184 Análisis de 53 casos intervenidos en Maracaibo (Venezuela), durante ellapso el lapso 1990-1998 Neoplasias de estirpe ependimaria: Analisis Neurocirugía Neurocirugia mente eI66.6% ,II,14,18. Desde el punto de vista el 66.6% de los casos 5,11.14.IS. Tabla 1 topográfico los crecimientos neoplasicos neoplásicos de estirpe ependitopogrMico Caracteristicas Características de los 53 pacientes wn tumores de maria se clasifican en intracraneales e intramedulares. Los estirpe ependimaria operados en _hospitales de Maracaibo Venezuela. Lapso 1990-1998 localización intracraneal han sido subdivididos a casos de localizaci6n su vez en lesiones supratentoriales y lesiones infratentoriales, en tanto que los casos intramedulares se subdividen en Variable Número de-easos Numero ependimomas medulares propiamente dichos y ependimoEdad mas del filum terminale 14. 14. 0-10 22 11-20 El objeto del presente estudio es analizar los casos neu9 21-30 ropatologicamente verificados de tumor de estirpe epen5 31-40 dimaria estudiados en diferentes hospitales de Maracaibo, 3 41-50 período 1990-1998, con el prop6sito propósito Venezuela, durante el periodo 7 51-60 de evaluar y documentar la prevalencia de los distintos 2 61-70 rasgos exhibidos por par estas lesiones y su incidencia relativa, 4 71-80 para comparar y contrastar nuestros resultados con otros 1 médica mundial. A previamente comunicados a la literatura medica Género Gcnero confusión reinante en relaci6n tal fin y dada la confusi6n relación a la nomenMasculino 27 Documento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier m lesiones",19.2o.26, los autores deciden adopclatura de estas lesiones",19,20,26, Femenino 26 clasificación de trabajo simplificada que divide a Localización Localizacion tar una clasificaci6n estas entidades en subependimomas, ependimomas mixoSupratentorial 31 clásicos, ependimomas anaplasianaplásipapilares, ependimomas clasicos, Infratentorial 17 diferenciación cos y tumor primitivo neuroectodermico con diferenciaci6n Cordón espinal Cord6n 5 ependimaria (ependimoblastoma). Diagnóstico Neuropatológico Diagnostico Neuropatologico anaplásico Ependimoma anaplasico 25 Material y métodos metodos clásico Ependimoma clasico 22 Subependimoma 3 Ependimoblastoma historias clinicas clínicas correspondientes a Se revisaron las histarias 2 53 pacientes operados por presentar crecimientos tumoraEpendimoma mixopapilar 1 les del sistema nervioso central que resultaron neoplasias 25 - . - - - - - - - - - - - - - - - - - - - - - - , de estirpe ependimaria desde el punto de vista neuropatológico. Los pacientes fueron estudiados e intervenidos en 16gico. diferentes instituciones hospitalarias de Maracaibo, Venezuela, durante el lapso comprendido entre ellO el lOde de Julio 20 de 1990 y el 30 de Junio de 1998. Las láminas laminas originales, el tejido incluido en bloques de parafina y los estudios imágenes correspondientes a estos casos se encontrapor imagenes 15 ron disponibles para su revisi6n. revisión. Se analizaron las siguiengénero, localizaci6n, localización, tipo histol6gico histológico y tes variables: edad, genero, propósito del diversas combinaciones de las mismas. Para prop6sito niños los pacientes hasta la edad estudio, se consideraron nifios 10 años. de 16 afios. Resultados características correspondientes a los pacientes y Las caracteristicas sus lesiones se describen en la tabla 1. l. Características de los pacientes Caracteristicas años y de acuerdo a Edad: El rango de edad fue de 0Oaa 73 afios esta variable los casos quedaron distribuidos de la siguiente manera: 22 casos (41.5%) se hicieron elocuentes durante la década de la vida, 9 (16.9%) 10 lo hicieron durante la primera decada 0·10 11 20 21·30 31·40 41·50 51-60 61·70 71-80 Gráfico Grafico 1.- Neoplasias de estirpe ependimaria. Casos estudiados en distintos Hospitales de Maracaibo, Venezuela, Distribución por grupos de durante el periodo 1990-1998. Distribucion edad. 185 Análisis de 53 casos intervenidos en Maracaibo (Venezuela), durante ellapso el lapso 1990-1998 Neoplasias de estirpe ependimaria: Analisis Neurocirugía Neurocirugia 35 Tabla 2 Distribución segtin según variante histopatologica, Distribucion histopatológica, localización y edad de 43 ependimomas intracraneales operacion período 1990 dos en Maracaibo, Venezuela durante el periodo -1998 Diagnóstico neuropatologico neuropatológico Diagnostico anaplásico Ependimoma anaplasico Supratentorial Niños Niiios Adultos Número de casos Ntimero 30 25 e 20 ~ 'O '0 'It 15 10 22 (51.1) 10 (23.2) 12 (27.9) 5 o Localización Localizaci6n Infratentorial Niños Niiios Adultos 3 (6.9) 3 (6.9) • Cordón espinal Supratentorial el Cl In:fratentorial D Cordon Gráfico 2.- Neoplasias de estirpe ependimaria. Casos estuGnifico diados en distintos Hospitales de Maracaibo, Venezuela, durante el periodo 1990-1998. Distribución Distribucion por localización anatomica. anatómica. cion Documento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier m clásico Ependimoma clasico Supratentorial Niños Niiios Adultos Infratentorial Niños Niiios Adultos 7 (16.2) 6 (13.9) 1 (2.3) 11 (25.5) 10 (23.2) 1 (2.3) década, 5 (9.4%) en la tercera decada, década, 3 (5.6%) en segunda decada, década, 2 (3.7%) en la cuarta, 7 (13.2%) durante la quinta decada, séptima y el restante caso (1.8%) la sexta, 4 (7.5%) en la septima manifestó clinicamente clínicamente en la octava decada se manifest6 década de la vida (gráfico 1). (gnifico Género: 27 casos correspondieron al genero género masculino Genera: género femenino, quedando establey los restantes 26 al genero relación 1: 1. cida una relaci6n Características de las lesiones Caracteristicas Localizacion: 31 de las lesiones (58.4%) ocurrieron en Localización: el compartimento supratentorial, 17 lesiones (32.0%) estuvieron contenidas en la fosa posterior yen 5 casos (9.4%) cordón los crecimientos tumorales tuvieron origen en el cord6n originó en el filum terminale termínale (gni(gráespinal, uno de estos se origin6 fico 2). Diagnóstico Diagnostico Neuropatológico: Neuropatologico: 25 casos (47.1 %) resulanaplásicos, 22 casos (41.5%) correstaron ependimomas anaplasicos, clásicos, en 3 casos (5.6%) el pondieron a ependimomas clasicos, diagnostico fue subependimoma, 2 casos (3.7%) corresponneuroectodérmicos con diferendieron a tumores primitivos neuroectoctermicos ciación ependimaria (ependimoblastoma) y el caso restante ciaci6n resultó un ependimoma mixopapilar de filum termi(1.8%) result6 nale. distribución de los casos de epenLa tabla 2 muestra la distribuci6n clásica y anaplasica anaplásica -, de dimoma intracraneal - variantes clasica localización de las acuerdo a la edad de los pacientes y a la 10calizaci6n 186 relación a la tienda del cerebelo. lesiones con relaci6n Discusión Discusion Las neoplasias de estirpe ependimaria son a menudo consideradas como lesiones poco frecuentes y sus variantes anaplásicas han sido catalogadas en trabajos pioneros como anaplasicas lesiones extremadamente inusuales4•8,14.15. Algunos autores demostraban una notoria tendencia a confundir los tumores neuroectodérmicos con diferenciaci6n diferenciación ependiprimitivos neuroectodermicos anaplásimaria (ependimoblastomas) y los ependimomas anaplasicos 6,18, a pesar de que se trata de entidades radicalmente diferentes desde el punto de vista estructural y de su combiológico l5 . Las series que incurren en este portamiento bio16gico discernir la incidencia tipo de error hacen que el tratar de discemir más agresivas de estas neoplasias se real de las variantes mas constituya en una labor poco menos que irrealizable. Las cifras publicadas correspondientes a la incidencia de los diferentes tipos de tumor de estirpe ependimaria difieren aún reinan considerablemente obedeciendo al hecho de que aIm relación a los criterios hisincertidumbre y desacuerdo en relaci6n tológicos de malignidad. La dificultad para reconocer las to16gicos anaplásicas se ve reflejada en el hecho de que los variantes anaplasicas clasificación histopato16gica histopatológica de los tumocriterios para la clasificaci6n res de estirpe ependimaria han sido modificados repetidagradación con mente 11. Se han sugerido varios sistemas ele gradaci6n relación a estas lesiones; sin embargo, ninguno ha sido relaci6n opinión que ampliamente aceptado 20 • Los autores son de la opini6n clasificación mas más apropiada, tanto con fines diagn6stidiagnóstila clasificaci6n planificación de la conducta terapeutica, terapéutica, cos, como para la planificaci6n a las neoplasias de estirpe ependimaria es la que divide alas clasico, ependimoma en: subependimoma, ependimoma clásico, anaplasico y tumor primitivo mixopapilar, ependimoma anaplásico ae Análisis de 53 casos intervenidos en Maracaibo (Venezuela), durante el lapso 1990-1998 Neoplasias de estirpe ependimaria: Analisis ellapso Neurocirugía Neurocirugia ningún raleza glial 16. Hasta donde conocemos, no existe ningun neuroectodérmico con diferenciacion diferenciación ependimaria (ependineuroectodermico moblastoma). histopatológico que por si sí solo, o0 en combinacion combinación rasgo histopatologico con otros rasgos, constituya un indicador fiable del proRecientemente se ha hecho evidente un incremento en la, frecuencia de las variantes anaphisicas anaplásicas 2.27,29, el cual tamnóstico en pacientes con estas lesiones. Numerosas publinostico lo frustrante que ha resultado el tratar caciones atestiguan 10 bién se hizo manifiesto en el presente estudio. Ademas, Además, bien consideramos mandatorio mencionar que las lesiones con de identificar tales caracteristicas, dado que ni el haUazgo hallazgo anaplásico ocurrieron mayormente en el comcomponente anaplasico diseminación en el momento de la aparicion de diseminacion aparición de los sinsínpartimento supratentorial en sitios alejados del sistema ventomas, ni la deteccion detección de rasgos histologicos histológicos de anaplasia necesariamente se asocian con una evolucion evolución adversa 2,7,22.24. Ello sugiere que tales lesiones pudieran tener su tricular. EUo génesis en celulas genesis células primitivas neuroectodermicas neuroectodérmicas que se así Resultados previamente comunicados por nuestro grupo asi lo corroboran 13. 10 diferencian a elementos ependimarios durante el proceso migratorio que tiene lugar durante la vida embrionaria, resección turnoral tumoral La edad y sobre todo el grado de reseccion sí quedando posteriormente atrapadas en la sustancia blanca si han demostrado tener relevancia en el pronostico pronóstico de hemisférica cerebral. hemisferica los pacientes con tumores ependimarios intracraneales resección total es la modali2,12,21,23,25. Se ha planteado que la reseccion análisis de la incidencia de los ependimomas de El analisis acuerdo a la edad de aparicion aparición de los sintomas, síntomas, evidencia terapéutica optima, óptima, en tanto que el valor de las terapias dad terapeutica coadyuvantes distribución su distribucion en la descargado totalidaddede los grupos de edad queel 19/11/2016. al menos cuestionado 2. RecienDocumento http://www.revistaneurocirugia.com Copia para usopermanece personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier m constituyeron la presente serie observandose temente se ha comenzado a abogar en favor de los proceobservándose dos picos: uno décadas de la quirúrgicos en dos etapas (second-look surgery) mayor correspondiente a las dos primeras decadas dimientos quirurgicos como altemativa alternativa para lograr la reseccion tamaño en la quinta resección tumoral total, vida y un segundo pico de menor tamafio coma década. En concordancia con datos publicados por otros decada. dado que el comportamiento biologico biológico de estas neoplasias autores 1,5,7,17,18,24, las neoplasias ependimarias que constitusugiere que las mismas representan entidades eminentequirúrgicas 9. mente quirurgicas yen la presente serie exhibieron una mayor incidencia en década de la vida. El 58.4% de los ependimoobservó divergencia entre los ejemplos de subela primera decada No se observo localización supratentorial y mas intracraneales fueron de localizacion pendimoma en la presente serie y los casos correspondientes a estas lesiones reportados en la literatura medicaID. médica 10. Los los mismos correspondieron a pacientes de las primeras dos décadas decadas de la vida.. Esto es ya en contra de los resultados clí3 ejemplos incluidos en el presente estudio se hicieron clitamaño suficiente para comunicados por otros autores, quienes reportan que 2/3 de nicamente elocuentes al alcanzar el tamafio los casos de ependimoma intracraneal en nifios niños se localizan el libre flujo del liquido cefalorraquideo. cefalorraquídeo. La extirobstruir ellibre en el compartimiento infratentorial 5,11,14,18. Otros trabajos pación quirurgica quirúrgica total constituyo constituyó el tratamiento de elecpacion ción en estas lesiones, sin ameritar ninguna modalidad de cion mayoría de los casos que asientan en mencionan que la mayoria cordón espinal ocurren en adultos 7,28. En nuestra serie se el cordon terapia coadyuvante. evidenció una relativa baja incidencia de ejemplos alojados evidencio Bibliografía Bibliografia cordón espinal: poco mas más del 9% de los casos comen el cordon prendidos en el presente estudio adoptaron tallocalizacion, tal localización, l. Afra D, Muller MulIer W, Slowick F, Wilcke 0, O, Turoczy L: I. lo cual contrasta con los reportes anteriormente citados. 10 Supratentorial lobar ependymomas: Reports on the grading No obstante Dohrmann et al 6 y Fokes & Earle8, describen and survival periods in 80 cases, including 46 recurrences. resultados similares a los nuestros. Acta Neurochirur (Wien) 1983; 69: 243-25 I. pronóstico y la posibilidad Los factores que modifican el pronostico 2. AlIen J, Siffert J, Hukin J: Clinical manifestations of de que ciertas combinaciones de los mismos puedan limitar childhood ependymoma: a multitude of syndromes. Pediatr la supervivencia de estos pacientes continua continúa siendo materia debatible 23,26. La aplicacion aplicación de los criterios comunes Neurosurg 1998; 28: 49-55. 3. Burger P, Scheithauer B: Atlas of Tumor Pathology. empleados para determinar la malignidad en otros tumores Tumors of the Central Nervous System. 3rd. Series, Fascicle de estirpe glial no resultan fiables con relacion relación alas a las neo10. Armed Forces Institute of Pathology, Wahington, D.C., plasias de estirpe ependimaria 24,25 y eUo, ello, al igual que la 1994; p. 120 clasificación histologica histológica y el tratamiento de estas lesiones, clasificacion 4. Barone B, Elvidge A. Ependymomas: a clinical survey. aun es objeto de profundo desacuerdo. Se ha postulado TilI K: IntracraJ Neurosurg 1970; 33: 428-438. 5. -Coulon R, Till que la necrosis constituye un seguro indicador de agresivinial ependymomas in children: A review of 43 cases. Childs histológica en las neoplasias de origen ependimario y dad histologica Brain 1977; 3: 154-168. signo de mal pronostico pronóstico 11,19; sin embargo la por ende un signa 6. Dohrmann G, FarwelI J, Flannery J: Ependymomas constituyó un haUazgo necrosis constituyo hallazgo constante en los casos de and ependymoblastomas in children. J Neurosurg 1976; 45: representó un rasgo que denotase la presente serie y no represento 273-283. • ominosidad, tal coma como sucede con otras lesiones de natu187 Neoplasias de estirpe ependimaria: Anilisis Análisis de 53 casos intervenidos en Maracaibo (Venezuela), durante ellapso el lapso 1990-1998 Neurocirugia Neurocirugía Emestus R, Wilcke 0, Schroder R: Supratentorial epen7. Ernestus 1998; 40: 51-57. 21. Robertson P, Zetler P, Boyen J, et al.: Survival and dymomas in childhood: Clinicopathological findings and progprognostic factors following radiation therapy and chemothenosis. Acta Neurochir (Wien) 1991; 111: 96-102. rapy for ependymomas in children: a report of the Children's 8. Fokes E Jr., Earle K: Ependymomas: Clinical and pathoCancerGroup. Cancer Group. JNeurosurg 1998; 88: 695-703. logical aspects. J Neurosurg 1969; 30: 585-594. 22. Ross G, Rubinstein L: Lack of ofhistopathologic histopathologic correla9. Foreman N: Ependymomas in children. 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