Documento descargado de http://www.elsevier.es el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Acta Otorrinolaringol Esp 2005; 56: 222-225 NOTA CLÍNICO-QUIRÚRGICA Actinomicosis de base de lengua M. T. Lahoz Zamarro, M. Laguía Pérez, J.A. Muniesa Soriano*, G. Martínez Sanz **. Servicio de ORL. *Servicio de Anatomía Patológica. **Servicio de Radiología. Hospital Obispo Polanco. Teruel. Resumen: La actinomicosis es una infección bacteriana, crónica y supurativa causada por Actinomyces israelii. La afectación lingual es rara, y sólo el 3% afectan la base de la lengua. Presentamos una paciente con disfagia por una masa en la base de la lengua, vallécula y cara lingual de epiglotis. Llegamos al diagnóstico mediante examen histológico de la biopsia realizada. La paciente curó tras incisión y drenaje del absceso y un mes de tratamiento con amoxicilina oral. Cinco años más tarde volvió a presentar el mismo cuadro, siendo necesario un segundo procedimiento quirúrgico y un año de tratamiento antibiótico. Comentamos las posibles causas de esta recidiva. Palabras clave: Actinomicosis. Lengua. Epiglotis. Base tongue actinomycosis Abstract: Actinomycosis is a bacterial, suppurative chronic infectious disease caused by Actinomyces israelii. Actinomycosis of the tongue is an uncommon form, and only 3% affect the base of the tongue. We report a case with dysphagia from an epiglottis, vallecula and tongue base mass. Diagnosis was made on histologic examination of a tissue biopsy. The disease completely resolved after chirurgical incision and drainage of the abscess and one month of oral amoxicillin therapy. The recurrence of the disease, five years later, made necessary a second surgical procedure and one year of penicillin therapy. We comment the possible causes of this recurrence. Key words: Actinomycosis. Tongue. Epiglottis. INTRODUCCIÓN La actinomicosis es una infección supurativa, crónica, producida generalmente por Actinomyces israelii, aunque excepcionalmente podemos hallar otros tipos, como A. Naeslundii, odontolyticus o viscosus. Es una baceria Gram positiva anaerobia muy difícil de cultivar. Este microorganismo no Correspondencia: Mª Teresa Lahoz Zamarro Agentina nº1, 2ºJ. 44002 Teruel. Fecha de recepción: 15-3-2004 Fecha de aceptación: 9-12-2004 222 existe independiente en la naturaleza, por lo que el origen de la enfermedad es siempre endógeno. Las manifestaciones clínicas son en tres localizaciones: cervical (50%), torácica (17%) y abdominal (23%). La más común es la cérvicofacial, en forma de una masa fluctuante, poco dolorosa y de crecimiento progresivo adyacente a la mandíbula1,2, muchas veces coincidiendo con manipulaciones dentales o traumatismos maxilofaciales. La piel suele aparecer infiltrada y violácea y no suele acompañarse de adenopatías palpables. Dejada a su evolución la masa sufre una necrosis central y se abscesifica, apareciendo una fistulización que drena material purulento con los característicos gránulos amarillentos, denominados gránulos de azufre (colonias de actinomices), pudiendo llegar a la osteomielitis. Presentamos un caso clínico con afectación exclusiva de la base lingual, la vallécula y la cara lingual de epiglotis, así como su recidiva 5 años después. Comentamos las posibles causas de esta recidiva, comparando con la bibliografía. CASO CLÍNICO Mujer de 67 años, que acudió a consulta por presentar desde 2 meses antes sensación de cuerpo extraño orofaríngeo y disfonía. En la exploración apreciamos una orofaringe normal y por laringoscopia indirecta una hipertrofia de base de lengua, que contactaba con la epiglotis, junto a una ulceración en su lado izquierdo. Sospechando un proceso maligno, realizamos en quirófano, bajo anestesia local, una biopsia, pero ésta provocó la apertura de un absceso, drenando a continuación abundante material caseoso y granujiento. El cultivo fue negativo y el informe anatomopatológico micetoma actinomicósico (Fig. 1). Iniciamos tratamiento con amoxicilina durante un mes, siendo el TAC de control normal, así como la revisión efectuada 4 meses más tarde. La paciente acudió de nuevo a Urgencias 5 años después por notar molestias en el lado izquierdo de la orofaringe desde un mes antes, cuando al comer notó como si se le hubiese clavado algo. Se acompañaba de disfagia sin odinofagia que había ido progresivamente en aumento. En la exploración se apreció una orofaringe normal, y por laringoscopia indirecta una tumoración en base de lengua y surco glosoepiglótico izquierdo, con marcado edema de la cara lingual y el borde libre de la epiglotis. Dicha tumoración aparecía ulcerada dejando ver una secreción blanquecina. Dados sus antecedentes y con pinza de biopsia, ba- Documento descargado de http://www.elsevier.es el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. ACTINOMICOSIS DE BASE DE LENGUA Tabla 1 Autor Gerbino8 Sexo/Edad Antecedentes traumatismo V/26 Sí Localización Diagnóstico Cultivo Tto. Médico Duración Borde lateral PAAF (-) Fenoximetil- 4 semanas No 6 meses lingual derecho Tto. Seguimiento Quirúrgico penicilina V/46 Sí Borde lateral lingual izquierdo PAAF (-) Fenoximetilpenicilina 4 semanas No 10 meses Leafstedt10 M/70 No Base lengua Biopsia (+) Fenoximetilpenicilina 4 semanas Sí NR Belmont9 V/58 NR Base lengua Biopsia (-) Penicilina 6 semanas No 3 años Pardal15 V/70 Sí Base lengua Biopsia (+) Penicilina 3 meses Sí NR Lavilla14 V/40 NR Cara ventral lengua Biopsia (-) Amoxicilina- 12 meses Sí NR 3 meses No 12 meses clavulánico Brignal5 V/55 Sí Borde lateral Biopsia No lingual izquierdo Becker13 V/26 No Borde lateral Fenoximetilpenicilina Biopsia No Penicilina 6 semanas No NR Cara dorsal lengua Biopsia No No – Sí 10 meses (-) Fenoximetil- 4 semanas No 10 meses 4 semanas No 12 meses lingual derecho Desphande4 V/60 NR Gerbino12 M/23 Sí Borde lateral PAAF lingual izquierdo M/46 Sí Borde lateral penicilina PAAF lingual izquierdo (-) Fenoximetilpenicilina PAAF: Punción aspiración; NR: No referido jo anestesia local, procedimos a aumentar la zona de drenaje expulsando la paciente una masa sólida, compacta, blancogrisácea (Fig. 2), con lo que mejoró sensiblemente su sintomatología. El TAC realizado a continuación (Fig. 3, Fig. 4) mostró un proceso infiltrativo en zona posterolateral de len- gua, que se prolongaba hasta vallécula izquierda, en la que aparecía un área de unos 2 cm con densidad heterogénea, un centro hipodenso y un anillo periférico hipercaptante que se prolongaba a repliegue glosoepiglótico y a epiglotis, compatible con proceso abscesificado. El informe anatomopatológico de la masa expulsada por la paciente fue de fragmento ovoideo de 1, 6 x 1, 3 x 1 Figura 1. Aspecto concéntrico de los gránulos demostrado con la técnica de PAS (PAS, 40x) Figura 2. Masa de actinomices expulsada por la paciente por vía oral, tras la apertura del absceso bajo anestesia local. 223 Documento descargado de http://www.elsevier.es el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. M. T. LAHOZ ZAMARRO ET AL. Figura 5. Detalle a gran aumento de la estructura vegetaloide, origen de la colonización por actinomices (Giempsa, 400x) Figura 3. TAC de laringe: Area heterogénea con centro hipodenso y anillo periférico hipercaptante, sugestivo de absceso. cm, de superficie lisa, coloración gris amarillenta y consistencia blanda, todo él constituido por una colonia de actinomices (Fig. 5). Al microscopio aparecían como estructuras concéntricas con formaciones filamentosas de disposición radiada en la periferia. La paciente permaneció asintomática durante un mes en que fue tratada con amoxicilina oral y antiinflamatorios, pero al cabo de este tiempo reapareció la tumoración y la sintomatología por lo que, bajo anestesia general, realizamos un abordaje de base de lengua con drenaje y marsupialización amplios del absceso. El TAC de control realizado 3 meses más tarde mostró una inflamación de tejido blando desde vallécula izquierda hasta base de la lengua y borde libre de epiglotis, realzado por contraste y sin colecciones líquidas. La paciente continuó tomando amoxicilina hasta completar 1 año de tratamiento y permanece asintomática en la actualidad, habiendo transcurrido 2 años. DISCUSIÓN Figura 4. TAC de laringe: absceso de base de lengua, vallécula y epiglotis. 224 El actinomices es un comensal saprofito encontrado con frecuencia en la mucosa oral, dientes cariados y criptas amigdalares, especialmente en los casos de mala higiene, y también en el tracto respiratorio y digestivo. Para convertirse en patógenos necesitarían un microambiente que les fuera favorable en competición con otras bacterias3, y posiblemente una zona previamente ulcerada 4 ; de hecho con frecuencia hay, como en nuestro caso, una historia anterior de un traumatismo lingual5. Resulta curioso que la afectación de pacientes inmunodeprimidos sea rara6 y que se trate normalmente de sujetos previamente sanos. Para algunos autores el sujeto sería portador durante toda su vida. En un 3% de los casos se afecta la lengua7. El paciente suele acudir por disfagia y dolor y en la exploración nos encontramos con una tumoración indurada o nódulo, a veces ulcerado en los dos tercios anteriores de la lengua8, en oca- Documento descargado de http://www.elsevier.es el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. ACTINOMICOSIS DE BASE DE LENGUA siones con limitación de su motilidad por la afectación muscular5,9. Con menor frecuencia aparecen en la base lingual (Tabla 1), tal vez por estar esta zona menos expuesta a traumatismos10. Es ésta una enfermedad de diagnóstico difícil, que de entrada nos hace pensar en una neoplasia11. Los hallazgos radiológicos tampoco son específicos; el TAC muestra una masa bien delimitada con un área central hipodensa. El cultivo del absceso sólo es positivo en menos de un 30% de los casos. Por ello normalmente es necesaria una punción8,12, o una biopsia13, que identifica gránulos de Actinomices como estructuras concéntricas con formaciones filamentosas de disposición radiada en la periferia. En un amplio estudio retrospectivo se llegó al diagnóstico sin necesidad de hacer una biopsia sólo en 19 de 181 casos, mediante identificación de esos gránulos macro o microscópicamente en el material de drenaje. El tratamiento médico de elección es la penicilina, que puede iniciarse en casos graves a dosis altas de 10 a 20 millones de unidades diarias por vía intravenosa2 y después oral. Otros autores prefieren en la fase aguda cefalosporinas de tercera generación, continuando con amoxicilina oral. El tratamiento quirúrgico es necesario en las formas abscesificadas y siempre asociado a la antibioterapia. Consiste en incisión y drenaje a través del borde lingual más próximo a la lesión. Así, el abordaje puede ser mediante incisión de hemibase de lengua, como en nuestro caso, para el absceso de base de lengua y vallécula; a través del rafe medio gingivolingual para el absceso ventral de la lengua14, y también está descrito el abordaje suprahioideo15. Hemos considerado interesante publicar nuestro caso por la rara localización del absceso y por la recidiva del cuadro, de lo que hemos extraído algunas reflexiones. Nuestra paciente se asemeja a todo lo descrito anteriormente, con una gran tumoración inicial de base de lengua, ulcerada, que nos hizo pensar erróneamente que nos encontrábamos ante un proceso maligno, y fue la biopsia, realizada bajo anestesia local, la que abrió el absceso, siendo el estudio anatomopatológico del material obtenido el que nos llevó al diagnóstico. No conseguimos un cultivo positivo; hay que resaltar que este germen es difícil de cultivar, y que si no tenemos otra forma de diagnóstico más que la secreción del absceso conviene sospechar la enfermedad ante los trayectos fistulosos, para admnistrar la antibioterapia adecuada, pues de lo contrario se convierte en una enfermedad de evolución tórpida e insidiosa14. Una cuestión que nos planteamos fue si fue suficiente un tratamiento de 1 mes para curar la enfermedad. Consideramos que sí, pues el TAC realizado al cabo de este tiempo ya fue completamente normal y ha permanecido asintomática durante 5 años. En la literatura no hay unanimidad respecto a la duración de este tratamiento antibiótico; la mayoría de los autores utiliza terapias cortas de 3 semanas a 3 meses1,5,8,9,13,15, mientras otros opinan que debe durar 1 año para erradicar un germen que es saprofito de la cavidad oral14 (Tabla 1). Nos preguntamos a qué se debió la recidiva. Pudo ser consecuencia de una incompleta erradicación del germen o tal vez deberse al traumatismo lingual, pero lo cierto es que en la segunda ocasión el absceso fue más grande, requirió dos drenajes, uno bajo anestesia local y otro general, y tres meses después tanto la laringoscopia indirecta como el TAC todavía mostraban una inflamación importante de base de lengua. Por ello decidimos mantener el tratamiento durante todo un año. Sin embargo pensamos que con ello tampoco garantizamos que no vuelva a repetirse pues se trata de un germen saprofito y que en cualquier momento puede volver a colonizar la cavidad oral. Revisando la literatura encontramos que, aunque prácticamente todos los autores mencionan la existencia de recidivas, ésta sólo se describe en algún artículo aislado. Tal vez sea debido a seguimientos cortos o realmente las recidivas sean raras. Tampoco sabemos por qué es tan escasa esta patología tratándose de un germen saprofito de la cavidad oral. Referencias 1. 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