ARTICLE IN PRESS Documento descargado de http://www.elsevier.es el 20/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Radiologı́a. 2009;51(5):508–511 www.elsevier.es/rx COMUNICACIÓN BREVE Botriomicosis muscular en el recto anterior del abdomen: hallazgos radiológicos Z. Fernández Tempranoa,, I. Aguirre Urcelayb, I. Aguirre Olóriza y V. Portugal Porrasc a Departamento de Radiodiagnóstico, Hospital Galdakao-Usansolo, Bizkaia, España OSATEK, Unidad de las Arenas (Getxo), Bizkaia, España c Departamento de Cirugı́a General, Hospital Galdakao-Usansolo, Bizkaia, España b Recibido el 4 de enero de 2009; aceptado el 15 de abril de 2009 Disponible en Internet el 11 de septiembre de 2009 PALABRAS CLAVE Botriomicosis; Sistema musculoesquelético; Tomografı́a computarizada; Resonancia magnética; Ecografı́a KEYWORDS Botryomycosis; Musculoskeletal system; Computed tomography; Magnetic resonance; Ultrasonography Resumen La botriomicosis es una rara infección bacteriana granulomatosa crónica y supurativa de la piel y las vı́sceras. Se clasifica en 2 grupos: la forma cutánea, que puede producir afectación ósea y muscular por contigüidad, como parece probable en este caso, y la forma visceral. Se presenta un caso de botriomicosis muscular en el recto anterior del abdomen en un paciente con antecedente de intervención quirúrgica sobre la pared abdominal. Se interpretó como una tumoración neoplásica de partes blandas y el paciente fue sometido a resección quirúrgica con resultado de botriomicosis muscular. Se describen la presentación clı́nica y las caracterı́sticas radiológicas. & 2009 SERAM. Publicado por Elsevier España, S.L. Todos los derechos reservados. Muscular botryomycosis in the rectus abdominis muscle: imaging findings Abstract Botryomycosis is a rare chronic suppurative granulomatous bacterial infection of the skin and viscera. It is classified into 2 groups: the visceral type and the cutaneous type, which can lead to involvement of contiguous muscle and bone, as appears probable in this case. We present a rare case of muscular botryomycosis in the rectus abdominis muscle in a patient with a history of abdominal wall surgery. Botryomycosis was initially mistaken for a soft-tissue tumor; after surgical resection it was diagnosed as muscular botryomycosis. We describe the clinical presentation and the imaging characteristics of this rare entity. & 2009 SERAM. Published by Elsevier España, S.L. All rights reserved. Autor para correspondencia. Correo electrónico: [email protected] (Z. Fernández Temprano). 0033-8338/$ - see front matter & 2009 SERAM. Publicado por Elsevier España, S.L. Todos los derechos reservados. doi:10.1016/j.rx.2009.04.008 ARTICLE IN PRESS Documento descargado de http://www.elsevier.es el 20/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Botriomicosis muscular en el recto anterior del abdomen: hallazgos radiológicos 509 Figura 1 Cortes axiales de tomografı́a computarizada multidetector con contraste intravenoso. A) Masa heterogénea circunscrita en la pared abdominal con áreas quı́sticas y sólidas. B) Muestra un área de contorno mal definido con estriación del tejido celular subcutáneo (flecha). Introducción La botriomicosis es una rara infección granulomatosa supurativa crónica originada por bacterias. El germen más frecuentemente implicado es Stafilococcus aureus1. Se describen dos formas: visceral y cutánea. Esta última es más frecuente y generalmente queda limitada a la piel y al tejido celular subcutáneo, siendo infrecuente la extensión muscular y ósea. Presentamos el caso de un varón de 73 años al que se le extirpó una lesión seudotumoral en la pared abdominal. El paciente referı́a su aparición tras haber sido sometido a una intervención quirúrgica sobre la pared abdominal hacı́a más de 30 años. El resultado histopatológico y microbiológico fue de botriomicosis muscular. El interés del caso radica en la ausencia de literatura radiológica en la que se describan las caracterı́sticas de imagen de la botriomicosis muscular que, por su carácter seudotumoral, puede simular una neoplasia de partes blandas. Presentación del caso Paciente varón de 73 años que acudió a urgencias por una masa de crecimiento progresivo en la pared abdominal. En las últimas semanas referı́a aumento de tamaño de ésta, acompañado de dolor a la flexión del tronco. Como antecedentes personales destacaba una intervención por ulcus duodenal en 1975 con reintervención 6 meses después por eventración. Referı́a la aparición de la masa abdominal poco tiempo después de la reintervención. A la exploración fı́sica presentaba, sobre la cicatriz de laparotomı́a previa, una tumoración paraumbilical izquierda de unos 10 cm de diámetro, dura, irreducible y dolorosa, con discreto enrojecimiento cutáneo. La analı́tica fue anodina. Ante la sospecha de eventración complicada, se solicitó una ecografı́a urgente en la que se objetivó una tumoración de partes blandas, irregular y heterogénea, en la pared abdominal. Se decidió realizar una tomografı́a computarizada multidetector (TCMD) con contraste intravenoso (fig. 1). La TCMD confirmó la presencia de una masa de partes blandas de aspecto heterogéneo, con componente sólido y áreas quı́sticas. La mayor parte de la masa estaba bien definida y se encontraba situada en el espesor del recto anterior izquierdo sin extensión intraperitoneal. En el margen anterosuperior, se mostraba peor definida con afectación del tejido celular subcutáneo que aparecı́a engrosado. Con posterioridad se indicó un estudio con resonancia magnética (RM) con la intención de lograr una mejor caracterización del proceso (fig. 2). La RM mostraba una tumoración en el recto anterior izquierdo delimitada por una seudocápsula, salvo en su margen superior donde se acompañaba de estriación del tejido celular subcutáneo. Internamente la lesión era heterogénea, con extensas áreas de hiposeñal en T1, hiperseñal en T2 y sin realce —lo que traducı́a su naturaleza parcialmente quı́stica— y con áreas isointensas al músculo con realce, compatibles con áreas sólidas. No se identificaba alteración de señal en secuencias T1 con saturación grasa que sugiriera componente hemorrágico asociado. Los hallazgos se interpretaron como una tumoración neoplásica de partes blandas con criterios radiológicos de agresividad local. Como opciones diagnósticas se barajaron el tumor desmoide y el sarcoma de partes blandas. Ante la posibilidad de que se tratara de un sarcoma de la pared abdominal, se desechó la realización de una biopsia —dado el riesgo de siembra tumoral en el trayecto de ésta— y la necesidad, en cualquier caso, de una resección completa, por lo que se planteó la intervención quirúrgica. En la cirugı́a se encontró una tumoración irregular, de consistencia dura y aspecto blanquecino en la pared abdominal (fig. 3). Se realizó una resección en bloque de la pieza con reconstrucción de la pared con prótesis. En el análisis histopatológico y microbiológico se encontraron gránulos con bacterias inmersas en un proceso inflamatorio crónico y supurativo con el fenómeno de Splendore-Hoeppli que resultó compatible con una botriomicosis de la pared abdominal. Ha transcurrido más de un año desde la intervención y, en la actualidad, el paciente permanece asintomático. Discusión El término botriomicosis proviene del griego botrys, que significa racimo de uvas. S. aureus es el agente causal más frecuente (40%), seguido de Pseudomona aeruginosa (20%)1, ARTICLE IN PRESS Documento descargado de http://www.elsevier.es el 20/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. 510 Z. Fernández Temprano et al Figura 2 Resonancia magnética. En la imagen axial potenciada en T1 con supresión grasa (A) se ve una masa heterogénea con componente sólido isointenso al músculo en T1 y áreas quı́sticas hipointensas (flecha), que en la secuencia axial HASTE 2D (B) son hiperintensas y se corresponden con las áreas quı́sticas (flecha). En la imagen de eco de gradiente 3D T1 con saturación grasa (VIBE) sagital con gadolinio (C) se aprecia la afectación del tejido celular subcutáneo (flecha). Figura 3 Espécimen quirúrgico. Masa dura e irregular de aspecto nacarado. pero se han aislado otros muchos microorganismos aerobios y anaerobios2–4. La infección se divide en 2 formas: cutánea y visceral1. La primera representa dos tercios de los casos; afecta a la piel y puede extenderse a los tejidos blandos y al hueso. La forma visceral representa un tercio de los casos y se ha descrito sobre todo en el pulmón5,6. La afectación cutánea ocurre principalmente en zonas expuestas de las extremidades, aunque se ha probado, en numerosas ocasiones, una puerta de entrada a través de heridas y traumatismos7,8, aunque no se ha demostrado en todos los casos9,7. Suele presentarse en forma de nódulos, trayectos fistulosos, abscesos y úlceras con secreción seropurulenta. También se pueden afectar, por contigüidad, las partes blandas y el hueso2,9, pudiendo llegar a producirse una verdadera osteomielitis. En este caso serı́a lógico pensar que la reintervención quirúrgica supuso la puerta de entrada de la infección que, probablemente, se inició en la piel o en el tejido celular subcutáneo y posteriormente se extendió al músculo. Los pacientes suelen mostrar pocos sı́ntomas y, por lo general, están afebriles. En la patogenia de la enfermedad intervienen tanto factores dependientes del germen responsable como del propio huésped, llegándose a un delicado equilibrio entre ambos. Algunos de los factores implicados son: diabetes mellitus, fibrosis quı́stica, malnutrición, administración de corticoterapia, presencia de cuerpos extraños y estados de inmunodeficiencia2,4. El diagnóstico se basa en el análisis histopatológico, caracterizado por la existencia de gránulos que contienen bacterias en un proceso inflamatorio crónico, supurativo e inespecı́fico. Estos gránulos están compuestos por bacterias inmersas en una matriz, y rodeados por una cápsula hialina ARTICLE IN PRESS Documento descargado de http://www.elsevier.es el 20/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Botriomicosis muscular en el recto anterior del abdomen: hallazgos radiológicos eosinófila cuya periferia adopta forma de radiaciones. Esta apariencia se conoce como fenómeno de SplendoreHoeppli y es caracterı́stico, aunque no exclusivo, de la botriomicosis4. La mayorı́a de los casos descritos hacen referencia a formas cutáneas que no han requerido pruebas radiológicas complementarias. No tenemos conocimiento de descripciones previas en la literatura radiológica de afectación muscular, aunque sı́ de un caso de botriomicosis en el tejido celular subcutáneo del muslo en un varón de 18 años9. Las caracterı́sticas, tanto de la ecografı́a y la TCMD como de la RM, resultan inespecı́ficas. En general, se ha comportado como una masa de partes blandas heterogénea, con áreas sólidas y quı́sticas, que plantea el diagnóstico diferencial entre una neoplasia de partes blandas, un proceso infeccioso crónico, un hematoma sobreinfectado o incluso una reacción granulomatosa a cuerpo extraño. Las neoplasias de partes blandas que se consideraron en este caso fueron: el tumor desmoide (que suele verse en mujeres jóvenes —a menudo en relación con el embarazo— y rara vez contiene cambios quı́sticos o necróticos) y los sarcomas de partes blandas (histiocitoma fibroso maligno, fibrosarcoma y sarcoma sinovial) que suelen tener una evolución y caracterı́sticas radiológicas más agresivas con predilección por las extremidades10. Las caracterı́sticas de señal de la RM permitieron excluir la posibilidad de hematoma. También se deberı́a haber considerado la posibilidad de una infección crónica como la actinomicosis, que tiene semejanza —tanto clı́nica como histopatológica—con la botriomicosis. Sin embargo, un rasgo radiológico distintivo importante de esta entidad es su carácter infiltrante y/o la presencia de trayectos cutáneos fistulosos. En este caso, tanto las caracterı́sticas clı́nicas y radiológicas como el tamaño de la lesión obligaban a su extirpación, por lo que se optó por el tratamiento quirúrgico. Si el diagnóstico de botriomicosis se realiza antes de la cirugı́a, se puede probar la administración prolongada de antibióticos por vı́a intravenosa, reservando la resección quirúrgica para los casos que persisten a pesar del tratamiento médico. El pronóstico es mejor en las formas cutáneas que en las viscerales. En conclusión, la botriomicosis es una infección crónica muy poco frecuente que afecta sobre todo a la piel y rara vez se extiende por contigüidad a planos profundos. No obstante, cuando lo hace, puede simular una tumoración neoplásica de partes blandas. Aunque los hallazgos radiológicos son inespecı́ficos y poco conocidos, es de interés su conocimiento para poder sospechar ante una tumoración de 511 partes blandas indolente de curso prolongado, generalmente sobre un área de traumatismo o cirugı́a previa. Declaración de conflicto de intereses Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses. Autorı́a Z. Fernández Temprano ha intervenido en la concepción y redacción del trabajo. I. Aguirre Urcelay ha intervenido en la concepción y redacción del trabajo ası́ como en su revisión crı́tica. I. Aguirre Olóriz ha dado su aprobación final a la versión que se envı́a para su publicación. V. Portugal Porras ha contribuido con información médica y quirúrgica y en la realización de una revisión crı́tica del manuscrito. Todos los autores citados han leı́do y aprueban la versión final del artı́culo. Bibliografı́a 1. Paz HL, Little BJ, Ball Jr WC, Winkelstein JA. Primary pulmonary botryomycosis. A manifestation of chronic granulomatous disease. Chest. 1992;101:1160–2. 2. Bonifaz A, Carrasco E. Botryomycosis. Int J Dermatol. 1996;35: 381–8. 3. De Vries HJC, Van Noessel CJM, Hoekzema R, Huselbosch HJ. Botryomycosis in an HIV-positive patient. J Eur Acad Dermatol Venereol. 2003;17:89–90. 4. Yencha MW, Walker CW, Karakla DW, Simko EJ. Cutaneous botryomycosis of the cervicofacial region. Head Neck. 2001;23:594–8. 5. Winslow DJ. Botryomycosis. Am J Pathol. 1959;35:153–67. 6. Tuggey JM, Hosker HS, DaCosta P. Primary pulmonary botryomycosis: a late complication of foreign body aspiration. Thorax. 200;55:1068–9. 7. Moreno C. Botriomicosis. Reporte de siete casos y revisión de la literatura. Dermatol Rev Mex. 1995;39:129–36. 8. Saadat P, Ram R, Sohrabian S, Vadmal MS. Botryomycosis caused by Staphylococcus aureus and Pneumocystis carinii in a patient with acquired immunodeficiency disease. Clin Exp Dermatol. 2007;33:266–9. 9. Chu WO, Frauff A, Rivas R, Donovan V. Cutaneous botryomycosis: MR findings. AJR Am J Roentgenol. 1994;163:647–8. 10. Stojadinovic A, Hoos A, Karpoff HM, Leung DHY, Antonescu CR, Brennan MF, et al. Soft tissue tumours of the abdominal wall. Arch Surg. 2001;136:70–9.