Correspondencia intracranial hypotension or sequence of lumbar puncture? Clin Nucl Med 2007; 32: 850-3. 9. Yoo HM, Kim SJ, Choi CG, Lee DH, Lee JH, Suh DC, et al. Detection of CSF leak in spinal CSF leak syndrome using MR myelography: correlation with radioisotope cisternography. AJNR Am J Neuroradiol 2008; 29: 649-54. 10. Yoshimoto K, Takeshita I, Inoue T, Yamaguchi T, Ohta M, Matsumoto K. Multi-level disruption of the spinal nerve root sleeves in spontaneous spinal cerebrospinal fluid leakage –two case reports. Neurol Med Chir (Tokyo) 2001; 41: 154-9. 11. Schick U, Musahl C, Papke K. Diagnostics and treatment of spontaneous intracranial hypotension. Minim Invasive Neurosurg 2010; 53: 15-20. Temblor aislado de la lengua: ¿de qué entidad se trata? Ana Oliveira a,c, João Massano a,b,c, Amélia Mendes a,c, Maria José Rosas a,b a Servicio de Neurología. b Unidad de Trastornos del Movimiento y Cirugía funcional. Hospital de São João. c Facultad de Medicina. Universidad de Oporto. Oporto, Portugal. Correspondencia: Dra. Ana Oliveira. Servicio de Neurología. Hospital de São João. Alameda Prof. Hernani Monteiro. 4200 Porto, Portugal. E-mail: [email protected] Aceptado tras revisión externa: 14.10.10. Cómo citar este artículo: Oliveira A, Massano J, Mendes A, Rosas MJ. Temblor aislado de la lengua: ¿de qué entidad se trata? Rev Neurol 2011; 52: 511-2. Vídeo disponible en www.neurologia.com © 2011 Revista de Neurología El temblor bucolingual se ha definido como un movimiento oscilatorio, involuntario y rítmico de la mandíbula, la lengua, la faringe o la parte inferior del rostro [1,2]. El temblor lingual se ha descrito asociado a diversas afecciones, tales como la enfermedad de Wilson, el alcoholismo crónico, las lesiones por electrocución, los astrocitomas del tronco encefálico, la radiocirugía con bisturí gamma del schwannoma acústico, la exposición a fármacos o el trastorno psicógeno [3-9]. Sin embargo, el temblor lingual aislado, sin el concurso de otras anomalías neurológicas, se observa en raras ocasiones [10]. En el presente artículo describimos el caso de un paciente con temblor aislado de la lengua de naturaleza idiopática, el cual no encaja en ninguna de las categorías de clasificación existentes. Varón de 36 años de edad, diestro y carnicero de profesión, que acudió al ambulatorio de www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (8) trastornos del movimiento a causa de movimientos involuntarios de la lengua que había percibido por primera vez dos meses antes. En la anamnesis sólo destacaba el hecho de que era fumador (20 cigarrillos diarios) desde hacía 20 años, sin que hubiera otros elementos relevantes como trastornos neurológicos, psiquiátricos o sistémicos, traumatismos, consumo de fármacos (incluidos antagonistas de receptores dopaminérgicos) o exposiciones peligrosas a agentes ambientales; no bebía alcohol. Tampoco presentaba antecedentes familiares de trastorno médico o neurológico. En la exploración se constataron movimientos de la lengua continuos, oscilatorios y rítmicos, presentes en reposo y, sobre todo, durante el movimiento, que se observaban mejor con la lengua en protrusión y los movimientos lentos de lado a lado, sobre todo hacia el derecho; el temblor parecía rápido y un tanto espasmódico (vídeo). El resto de la exploración no reveló otros cambios como parkinsonismo, signos cerebelosos o piramidales, deterioro cognitivo, movimientos oculares anómalos u otros movimientos involuntarios en ninguna otra parte del cuerpo; tampoco se observaron chasquidos audibles. El habla era normal y no parecía verse afectada por el temblor, aunque el paciente lo describía como constante y molesto. Las pruebas exhaustivas de distraibilidad no alteraron las características del temblor. Los análisis de laboratorio arrojaron resultados normales: hemograma completo, pruebas de función renal y hepática, electrólitos en suero, velocidad de sedimentación globular, proteína C reactiva, pruebas de detección de sífilis, función tiroidea, folato, cobre y ceruloplasmina en suero, análisis de orina y concentraciones de cobre en orina de 24 horas. La resonancia magnética cerebral (1,5 T) también fue normal. El estudio electromiográfico de la lengua reveló un temblor de alta frecuencia (10-12 Hz). Después de tentativas de tratamiento diversas, el clonacepam (1,5 mg/día) y el propranolol (120 mg/día) parecían beneficiosos porque lograban mitigar la amplitud del temblor y las molestias ocasionadas. A fecha de hoy, el tiempo de seguimiento supera los 18 meses y no se ha observado ninguna progresión o remisión, ni han aparecido otras manifestaciones clínicas. Este caso trata de un paciente joven afectado por un temblor lingual aislado de alta frecuencia, patente sobre todo durante el movimiento y que responde parcialmente al propranolol y al clonacepam, y para el cual no pudo hallarse ninguna causa tras un exhaustivo estudio clínico y diagnóstico. En 2008 se propuso un sistema de clasificación del temblor bucolingual [1] cuyos autores reconocieron las lagunas de conocimiento y las carencias existentes en lo relativo a estos temblores. El caso que aquí presentamos no encaja en ninguna de las categorías propuestas por Silverdale et al [1]. No se observó ningún otro movimiento involuntario, incluida la distonía, y la frecuencia era más rápida que la descrita en el temblor distónico clásico, pero el hecho de que su amplitud aumentara durante el movimiento, especialmente cuando desplazaba la lengua hacia un lado, así como el aspecto espasmódico, hacen pensar en esta opción de diagnóstico. La ausencia de temblor en las extremidades descarta el temblor bucolingual esencial clásico. La exploración física y la frecuencia elevada rebaten con firmeza la posibilidad de que se trate de un temblor psicógeno; tampoco se había producido ninguna exposición a fármacos o sustancias tóxicas, lo que hace muy improbables estas etiologías. La ausencia de otras características clínicas y el estudio diagnóstico irrelevante apuntan a un trastorno verdaderamente idiopático. En definitiva, hasta hoy no existe ninguna categoría diagnóstica adecuada para el cuadro clínico descrito aquí. Creemos que deberían publicarse los casos de otros pacientes en circunstancias similares para contribuir a precisar la actual clasificación propuesta del temblor bucolingual [1]. Bibliografía 1. 2. 3. 4. 5. 6. 7. 8. Silverdale MA, Schneider SA, Bhatia KP, Lang AE. The spectrum of orolingual tremor –a proposed classification system. Mov Disord 2008; 23: 159-67. Gironell A, Vives B, Pagonabarraga J. Temblor de la cabeza. Rev Neurol 2010; 50: 676-84. Topaloglu H, Gucuyener K, Orkun C, Renda Y. Tremor of tongue and dysarthria as the sole manifestation of Wilson’s disease. Clin Neurol Neurosurg 1990; 92: 295-6. Koller W, O’Hara R, Dorus W, Bauer J. Tremor in chronic alcoholism. Neurology 1985; 35: 1660-2. Lin K, Lin J, Piovesan EJ, Germiniani FM, Teive HA, Werneck LC. Tongue tremor in a patient with coma after electrical injury. Mov Disord 2003; 18: 834-6. Kim SJ, Lee WY, Kim BJ, Kim JY, Hong SB, Tae WS, et al. Isolated tongue tremor after removal of cerebellar pilocytic astrocytoma: functional analysis with SPECT study. Mov Disord 2007; 22: 1825-8. Saka E, Ozkaynak S, Tuncer R. Tongue tremor in brainstem pilocytic astrocytoma. J Clin Neurosci 2006; 13: 503-6. Chung SJ, Im JH, Lee JH, Cho AH, Kwon M, Lee MC. Isolated tongue tremor after gamma knife 511 Correspondencia radiosurgery for acoustic schwannoma. Mov Disord 2005; 20: 108-11. 9. Baik JS, Lyoo CH, Lee JH, Lee MS. Drug-induced and psychogenic resting suprahyoid neck and tongue tremors. Mov Disord 2008; 23: 746-8. 10. Biary N, Koller WC. Essential tongue tremor. Mov Disord 1987; 2: 25-9. Mioclonías secundarias a gabapentina en un paciente con insuficiencia renal crónica Laura Prieto-Pérez a, Jeanne Montastruc b, Pedro J. García-Ruiz b a Servicio de Medicina Interna. b Servicio de Neurología. Fundación Jiménez Díaz. Madrid, España. Correspondencia: Dra. Laura Prieto Pérez. Servicio de Medicina Interna. Fundación Jiménez Díaz. Avda. Reyes Católicos, 2. E-28015 Madrid. E-mail: [email protected] Aceptado tras revisión externa: 09.02.11. Cómo citar este artículo: Prieto-Pérez L, Montastruc J, García-Ruiz PJ. Mioclonías secundarias a gabapentina en un paciente con insuficiencia renal crónica. Rev Neurol 2011; 52: 512. © 2011 Revista de Neurología La gabapentina es un derivado del ácido γ-ami­ nobutírico (GABA), originalmente empleado para el tratamiento de la epilepsia [1], aunque en la actualidad está aceptado para otras indicaciones, incluido el tratamiento del dolor neuropático [2]. Es un fármaco razonablemente bien tolerado, aunque con cierta frecuencia puede asociarse a efectos secundarios que incluyen somnolencia, mareo, ataxia y diarrea. Otros son menos conocidos, en especial, la aparición de movimientos anormales. La gabapentina puede asociarse a temblor y mioclonías; en este último caso, las discinesias pueden ser de tal magnitud que interfieran con las actividades de la vida diaria [3]. 512 Varón de 77 años de edad con antecedentes de hipertensión arterial e insuficiencia renal crónica por nefroangioesclerosis, que ingresó por inestabilidad progresiva durante la marcha de dos meses de evolución y sensación de ‘inquietud’ en los miembros inferiores. Recibía tratamiento con enalapril, ácido acetilsalicílico y omeprazol. La cifra de tensión arterial en el ingreso era 110/70 mmHg; la frecuencia cardíaca, de 80 latidos/min, y la temperatura, de 36,2 °C. Los resultados de los análisis estaban dentro de límites normales, a excepción de una cifra de creatinina de 2,8 mg/dL. La auscultación cardiopulmonar fue normal; las carótidas eran rítmicas y sin soplos. La exploración neurológica objetivó hiperreflexia de hemicuerpo izquierdo con clono aquíleo y rotuliano inicial bilateral, con reflejo cutaneoplantar extensor izquierdo; mínimo síndrome rigidoacinético axial manifestado por bradicinesia, rigidez y mínimo temblor mixto; la marcha era libre con un aumento de la base de sustentación; el resto, sin hallazgos. El ecocardiograma mostraba ritmo sinusal. La resonancia magnética cerebral evidenció un ictus isquémico subagudo en protuberancia, así como marcada leucopatía por enfermedad de pequeño vaso en ambos hemisferios cerebrales. Fue dado de alta con tratamiento con clopidogrel y gabapentina para el tratamiento de sus molestias en los miembros inferiores. Dos semanas más tarde el paciente consultó de nuevo por la aparición de movimientos anormales en las extremidades superiores e inferiores. La exploración física reveló mioclonías tanto positivas como negativas predominantemente en los miembros superiores y el resto de la exploración no mostraba cambios. Las mioclonías eran de magnitud suficiente como para interferir con sus actividades habituales, los objetos se le caían de las manos e, incluso, los ‘arrojaba’. Se suspendió la gabapentina de manera pro- gresiva en tres días, con resolución de las mioclonías [4]. Paralelamente, se inició tratamiento con levodopa para su leve síndrome parkinsoniano. Las mioclonías son movimientos involuntarios, breves, rápidos y bruscos, que provocan una contracción muscular repentina de las extremidades, tronco o cara, y son capaces de movilizar una articulación [3]. Pueden ser idiopáticas, aunque en la práctica clínica diaria siempre se debe sospechar una causa secundaria, especialmente metabólica (incluidas insuficiencia hepática y renal) o farmacológica. La aparición de mioclonías se ha asociado con la administración de múltiples fármacos, entre los cuales se encuentra la gabapentina. Ésta se elimina exclusivamente por vía renal y sus concentraciones plasmáticas pueden incrementarse en aquellos pacientes con deterioro de la función renal. La gabapentina es un fármaco muy utilizado en medicina interna y geriatría, y a nuestro juicio debe ser considerado siempre en el diagnóstico diferencial de las mioclonías en el paciente anciano, especialmente en el caso de insuficiencia renal [4,5]. Bibliografía 1. 2. 3. 4. 5. Sills GJ. The mechanisms of action of gabapentin and pregabalin. Curr Opin Pharmacol 2006; 6: 108-13. Attal N, Cruccu G, Baron R, Haanpää M, Hansson P, Jensen TS, et al; European Federation of Neurological Societies. EFNS guidelines on the pharmacological treatment of neuropathic pain: 2009 revision. Eur J Neurol 2010; 17: 1113-e88. Erro ME, Navarro MC. Mioclonías: características clínicas y neurofisiológicas, etiología y tratamiento. Rev Neurol 2009; 48 (Supl 1): S1-6. Velázquez-Pérez JM, Marsal-Alonso C. Trastornos del movimiento inducidos por fármacos. Rev Neurol 2009; 48 (Supl 1): S57-60. Healy DG, Ingle GT, Brown P. Pregabalin and gabapentin associated myoclonus in a patient with chronic renal failure. Mov Disord 2009; 24: 2028-9. www.neurologia.com Rev Neurol 2011; 52 (8)